55:501

短  報

歯ブラシによる口腔内鈍的外傷の 2 週間後に 痙攣と片麻痺をきたした小児例 河野 龍平1)

大田 慎三2)

田中 朗雄3)

栗山  勝1)*

下江  豊1)

要旨: 症例は 9 歳男児.転倒し,歯ブラシで咽頭後壁を突いた.外傷は軽微だったが,1 週後に一過性の軽度の 頭痛,2 週後に痙攣発作と左半身麻痺が出現した.右線条体梗塞と右外側頭頂葉梗塞,右内頸動脈閉塞,右中大脳 動脈狭窄をみとめた.鈍的外傷で内頸動脈解離ないし内膜損傷をおこして内頸動脈が閉塞し,中大脳動脈への脳塞 栓を生じたと推測した.小児の口内外傷は時間をおいて脳血管障害をきたす例があり,週の単位で経過観察が必要 である. (臨床神経 2015;55:501-504) Key words: 歯ブラシ,口腔内外傷,鈍的外傷,内頸動脈閉塞,脳梗塞

はじめに

痙攣発作と意識障害をきたし,当院へ救急搬送された. 入院時現症:意識清明,血圧 112/65 mmHg,脈拍 87 回 /

「先端が鈍の棒状のもの」を咥えたまま転倒して,咽頭後壁

分・整,体温 37.1°C.搬送中に痙攣は消失していたが,来院

などへの損傷は小児で頻度が高いが,咽頭の損傷のみに注意

後左半身の痙攣が再発した.1 分程持続したが,意識消失は

が向きやすい.しかし,症例の中には,内頸動脈が損傷し脳

なかった.痙攣後,左上下肢に MMT4 程度の麻痺をみとめた

梗塞を発症する例がみとめられる.われわれは受傷から 1 週

が,眼球運動障害,顔面麻痺,感覚障害,失語,構音障害な

間後に一過性の頭痛,2 週間後に痙攣と片麻痺で発症した内

ど他の神経学的異常所見はなかった.胸部,腹部に身体所見

頸動脈損傷による脳梗塞症例を経験し,病態を検討したので

上異常所見なし.

報告する.

検査所見:末梢血異常なし.一般生化学検査で肝機能,腎 機能,電解質,炎症所見異常なし.凝固系検査で PT-INR 0.99,

症  例

APTT 30.8 秒,フィブリノーゲン 188.9 mg/dl,D-dimer 1.0 μg/ml (基準値 1.0 以下) ,プロテイン S 活性 63%,アンチトロンビン

症例:9 歳,男児

III 活性 98%で異常所見はみとめなかった.脳波は,右半球で

主訴:痙攣

徐波化がみられ,右前頭部に spike が散発していた.

既往歴:特記事項なし.

画像所見:入院時頭部 MRI では,T2 強調画像(T2WI)で

家族歴:祖父に脳梗塞.

右線条体が高信号を示し,冠状断で高信号の中に拡張した穿

現病歴:入院 14 日前,歯みがき中に前方に転倒し,歯ブ

通枝と思われる flow void をみとめた.拡散強調像(DWI)で

ラシで咽頭後壁を突いた.少量の鼻出血と右耳介後部の痛み

は右線条体はほぼ等信号であるが,ADC(apparent diffusion

があったが,そのまま就寝した.翌日,耳鼻科を受診し内視

coefficient)は上昇していた(Fig. 1A~D) .MRA で右内頸動脈

鏡検査で,中咽頭後壁正中やや右寄りに擦過傷をみとめるが,

(internal carotid artery; ICA) の閉塞と,右中大動脈 (middle cerebral

穿通創はないと診断を受けた.咽頭痛はなく,翌日頭痛を訴

artery; MCA)の水平部に高度狭窄をみとめた(Fig. 1E, F).

えたが,すぐに軽快した.入院 7 日前,ふたたび頭痛が出現

頸部超音波検査では右 ICA は閉塞しており,可視範囲に動脈

し近医受診したが,神経学的異常はなく,対症療法で経過観

解離などの所見はみとめなかった.後日,念のため受傷 7 日

察し,その後も無症状で通学していた.入院当日,登校後,

目の画像を近医より取り寄せたところ,右線条体は T2WI で

*Corresponding author: 脳神経センター大田記念病院脳神経内科〔〒 720-0825 広島県福山市沖野上町 3-6-28〕 1) 脳神経センター大田記念病院脳神経内科 2) 脳神経センター大田記念病院脳神経外科 3) 脳神経センター大田記念病院放射線科 (Received January 26, 2015; Accepted February 18, 2015; Published online in J-STAGE on June 4, 2015) doi: 10.5692/clinicalneurol.cn-000710

臨床神経学 55 巻 7 号(2015:7)

55:502

Fig. 1 MRI and MRA of the patient on admission day. The high signal intensity lesion in the right striatum (broad arrows) was definitely recognized on MR T2 weighted image (A, B). This lesion showed iso-signal intensity on MR diffusion image (C) and high signal intensity on apparent diffusion coefficient (ADC) (D). The flow void (B, arrow head) suspecting perforating arteries was recognized in the high signal lesion of the striatum. On admission day, MRA (E, F) showed the complete occlusion of the right internal carotid artery and severe narrowing at the horizontal portion of right middle cerebral artery (E, arrow). It was suggested that the occlusion occurred at the upper part of right carotid artery. The arrow (F) indicated the bottom of thrombus. A; T2WI (1.5 T, axial, TR 4,300, TE 92), B; T2WI (1.5 T, coronal TR 4,200, TE 94), C, D; DWI (1.5 T, axial, TR 5,000, TE 80), E, F; MRA (1.5 T, TR 28, TE 7.15).

軽度,DWI で明らかな高信号,さらに右外側頭頂葉にも高信

flow void は再灌流後の過灌流状態と推測された.発症は,咽

号をみとめた(Fig. 2A, B).MRA では,右 ICA と MCA の信

頭に強度な鈍的圧迫により,また急激な頸部の過伸展も加わ

号は対側に比して低下しており,近位部での高度狭窄がうた

り,ICA 解離ないし血管内膜損傷が生じ,血栓が形成され血

がわれた(Fig. 2C).入院時には頭頂葉の信号はほぼ消退して

栓の一部が遠位へ飛んで梗塞が発症したと思われる.しかし,

いた.

血栓は融解し再灌流しており,一部血管の過灌流状態が,14

入院経過:MCA 近位部までの血流はウイリス動脈輪を介

日目の画像で捉えられている.この時点ですでに ICA は完全

した側副血行で保たれており,急性期での ICA の血行再建は

閉塞しており,血栓の一部で MCA 水平部に狭窄が生じたと

不要と判断した.MCA 狭窄は塞栓性機序と考えられ,抗凝固

推測された.しかし,狭窄部は動脈解離も生じやすい部位で

療法も検討したが,血栓が消失する可能性は少なく,また ICA

あり,解離の関与も完全には否定できない.臨床症状は対側

内膜の損傷も考慮し保存的に経過観察した.右 ICA は閉塞し

半球からの血流バランスの関係で発現し,梗塞による片麻痺

たままで再開通はしなかった.しかしその後の MRI で梗塞巣

が顕在化したと思われるが,痙攣は過灌流状態で発現しやす

の拡大はなく,MRA で右 MCA の狭窄の改善をみとめた.保

く,また右外側頭頂葉梗塞の皮質傷害も焦点になった可能性

存治療とリハビリで運動麻痺はほぼ改善し,入院 16 日目に自

がある.

宅退院となった.6 ヵ月後の経過で,MRI 画像では右線条体

口腔内の鈍的外傷による ICA 損傷は,1936 年以後散発的に

に陳旧性小梗塞巣所見と組織の萎縮(尾状核)を残し,また

報告されるようになり,1980 年に Woodhurst らが,文献的に

右内頸動脈は閉塞したままであるが,後遺症なく日常生活に

1 歳半から 18 歳までの 17 症例をまとめた.鉛筆など棒状の

も問題なく元気に通学している.

ものを口にふくみ転倒した症例が多く,症状は片麻痺が軽症 5 例,一過性 3 例をふくみ 16 例に出現している,また全身痙

考  察

攣 3 例,アテトーゼ 1 例も出現している.これら 17 例中 5 症 例(29%)は発症から 30 時間から 7 日後に死亡しており,軽

本症例は,画像所見から判断し,右外側頭頂葉梗塞と血管

症のものから死亡にいたる重症なものがみとめられる.また

性浮腫をともなった線条体梗塞巣を示すもので,穿通枝の

受傷から神経症状の発現までは,15 症例が直後から 24 時間

口腔内鈍的外傷後に内頸動脈閉塞をきたした小児例

55:503

Fig. 2 MRI and MRA of the patient. At the 7th day after the intraoral injury, the slight high signal intensity lesion in the right striatum (broad arrow) was seen on MR T2 weighted image (A), and the high signal lesions in the right parietal cortex (arrow) and the right striatum (broad arrow) were also seen on MR diffusion image (B). On MRA (C), the intensity signals of right internal carotid artery and middle cerebral artery were lower than those of the left side, suggesting the existence of the partial occlusion at the proximal part of the right internal carotid artery. At 6 months after the discharge, the atrophy of caudate nucleus (D, arrow) and the degenerative hemosiderin deposit (E, broad arrow) were recognized on MRI. A; T2WI (1.5 T, axial, TR 5,400, TE 97), B; DWI (1.5 T, axial, TR 4,100, TE 97), C; MRA ( 1.5 T, TR 39, TE 7.15), D; FLAIR (1.5 T, axial, TR 9,000, TE 97), B; T2* (1.5 T, axial, TR 620, TE 20).

以内,2 例が 48 時間以内の発症である 1).17 例中の 4 例で血

経過を追う必要性がある事が,以前より警告されており 9)10),

管撮影がおこなわれ,外傷の部位の血栓が確認されており,

慎重に経過観察をおこなうことが重要であることを改めて強

1 例で内頸動脈内膜剝離術がおこなわれている.14 例では特

調したい.

別な治療はおこなわれずに経過観察のみであり,死亡例では 剖検所見も報告されておらず,発症病態の詳細は明らかでは ない.しかし,症状発現は受傷の程度と血栓の流動と融解の 状況およびウイリス動脈輪を介した対側半球からの側副血行

本論文の要旨は,第 16 回中国四国脳卒中研究会(2014 年 9 月 6 日) において発表した. ※本論文に関連し,開示すべき COI 状態にある企業,組織,団体 はいずれも有りません.

動態の程度により,一過性,軽症から死亡症例まで生ずるも のと推測される.国内では 1976 年篠原らの報告 2)以後 10 例 近く症例報告があり 3),また海外からも 1980 年以後散発的に 症例が報告されている 4).本症例でもっとも特徴あることは, 口腔内受傷後 7 日目に ICA,MCA の循環不全と脳梗塞が発症 し,一過性の軽度の頭痛が生じた後,さらに 7 日間の間隔を 経て ICA 完全閉塞となり痙攣と片麻痺が出現した臨床経過で ある.文献的に検討すると,間隔が長いものでも国内文献では 受傷から 44 時間後 5),海外文献では 6 日で ICA 閉塞の症例が 報告されているが 6),2 週間の経過で症状が推移した症例は 報告されていない.これまでも,口腔内外傷が軽症でも,小 児では頸椎周囲組織が未発達のため,頸部伸展で頸動脈が損 傷を受け,動脈解離が生じやすいと指摘されている 7)8).口腔 内外傷後,時間をおいて神経障害が生じる可能性があるため,

文  献 Woodhurst WB, Robertson WD, Thompson GB. Carotid injury 1) due to intraoral trauma: case report and review of the literature. Neurosurgery 1980;6:559-563. 2)篠原幸人,田中耕太郎,坂井文彦ら.口腔内外傷に続発した 小児内頸動脈閉塞症の 1 例.神経内科 1976;4:437-443. 3)原 恵子,畠 将晃,高柳博幸ら.口腔内外傷後に続発した 内頸動脈閉塞症例.耳鼻臨床 2007;100:555-558. Mora J, Ramos C, Ballesteros M. Internal carotid artery 4) thrombosis due to an unusual soft palate injury in a child. JAAPA 2013;26:1-3. 5)大谷勝記,荒井宏治.口腔内外傷に続発した内頸動脈閉塞症 の 1 歳女児例.日小児会誌 2002;106:85-88.

臨床神経学 55 巻 7 号(2015:7)

55:504

Singhi P, Khandelwal NK, Mahajan V, et al. Stroke following a 6) bicycle injury. Indian J Pediatr 2007;74:856-858. 7)刈部 博,小沼武英,亀山元信ら.小児外傷性閉塞性脳血管 障害の特徴と治療上の課題.小児の脳神経 2007;32:8-13. 8)清水教一,青木継稔.小児の口腔内外傷と中枢神経障害.小 児科 2000;41:661-666.

Holyst J. Internal carotid artery occlusion due to intraoral 9) trauma. Case report. Acta Neurochir (Wien) 1976;33:325-329. Pitner SE. Carotid thrombosis due to intraoral trauma. An 10) unusual complication of a common childhood accident. N Engl J Med 1966;274:764-767.

Abstract

A child who developed internal carotid artery obstruction 2 weeks after incurring an intraoral blunt injury: A case report Ryuhei Kono, M.D.1), Shinzo Ota, M.D.2), Yutaka Shimoe, M.D., Ph.D.1), Akio Tanaka. M.D., Ph.D.3) and Masaru Kuriyama, M.D., Ph.D.1) 1)

Department of Neurology, Brain Attack Center Ota Memorial Hospital  Department of Neurosurgery, Brain Attack Center Ota Memorial Hospital  3) Department of Radiology, Brain Attack Center Ota Memorial Hospital

2)

This report describes a 9-year-old boy with an internal carotid artery (ICA) injury caused by a fall with the blunt edge of a toothbrush held in the mouth. The initial injury appeared trivial, but 2 weeks later, generalized convulsion and left hemiparesis occurred. Magnetic resonance imaging and magnetic resonance angiography revealed an infarction of the right striatum, right ICA occlusion, and stenosis of the right middle cerebral artery, which were caused by the dissection or intimal damage of the ICA due to the blunt trauma. For children, intraoral blunt trauma sometimes causes ICA occlusion and consecutive strokes after the latent interval of days to weeks. Therefore, a careful clinical observation is essential to prevent overlooking strokes. This patient was an unique case with a long latent interval among the past literatures. (Rinsho Shinkeigaku (Clin Neurol) 2015;55:501-504) Key words: toothbrush, blunt injury, intraoral injury, internal carotid artery occlusion, cerebral infarction

[A child who developed internal carotid artery obstruction 2 weeks after incurring an intraoral blunt injury: A case report].

This report describes a 9-year-old boy with an internal carotid artery (ICA) injury caused by a fall with the blunt edge of a toothbrush held in the m...
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