Case Reports & Case Series/Rapports de cas et séries de cas & Cas Cliniques
AN UNUSUAL ECTOPIC OSSEOUS TONGUE MASS – A CASE REPORT UNE MASSE OSSEUSE ECTOPIQUE PEU COMMUNE DE LANGUE – UN RAPPORT DE CAS 1
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AKADIRI OA , *UDEABOR SE , OMITOLA OG , OBIECHINA AE
Abstract We report a case of tongue swelling resulting from ectopic osseous proliferation within a pseudocystic stroma in a 24 year old healthy female. The patient presented a history of dull pain and gradual onset of a swelling at the ventral aspect of the tongue. The lesion had a mixed consistency with areas of sponginess andfluctuancy interspersed with nodular bony hardness and yielded a sanguinous aspirate. Doppler ultrasonographic scan and magnetic resonance imaging revealed a pseudocystic mass containing nodules of calcified bodies. Excision biopsy under general anaesthesia and histopathologic studies confirmed a case of ectopic osseous proliferation within the tongue. The lesion was marginally excised, wound healed satisfactorily with no complications as at 8th month follow-up period. This is a case of a lesion with conflicting clinical and histological characteristics. It underscores the need for routine immunohistochemistry and comprehensive aspirate analysis in our environment. The case has been reported to sensitize clinicians to a new possibility in the differential diagnosis of tongue swelling Keywords: Lingual pseudocyst, Osseous proliferation, Tongue swelling
Résumé Nous rapportons un cas de gonflement de la langue résultant d'une prolifération osseuse ectopique au sein d'un stroma pseudokystique dans une femelle de 24 ans en bonne santé. Le patient a présenté une histoire de douleur sourde et l'apparition progressive d'une enflure à la face ventrale de la langue. La lésion avait une consistance mixte avec des zones de andfluctuancy de capiton entrecoupées de dureté osseuse nodulaire et a abouti à une aspiration sanguinolent. Doppler balayage échographique et imagerie par résonance magnétique a révélé une masse pseudokystique contenant des nodules des organismes calcifiés. L'excision-biopsie sous anesthésie générale et études histopathologiques a confirmé un cas de prolifération osseuse ectopique au sein de la langue. La lésion a été excisée marginalement, blessure guérie de manière satisfaisante sans complications au 8ème mois de la période de suivi. Il s'agit d'un cas de lésion avec des caractéristiques cliniques et histologiques contradictoires. Il souligne la nécessité pour l'immunohistochimie routine et une analyse complète de l'aspiration dans notre environnement. Le cas a été signalé à sensibiliser les cliniciens à une nouvelle possibilité dans le diagnostic différentiel de la langue enflure Mots-clés: pseudokyste Lingual, la prolifération osseuse, langue enflure
JOURNAL OF THE WEST AFRICAN COLLEGE OF SURGEONS VOLUME 2 NO 2, APRIL – JUNE 2012
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An Unsual Ectopic Osseous Tongue Mass – A Case Report Une Masse Osseuse Ectopique Peu Commune De Langue – Un Rapport De Cas
Introduction
Introduction
Heterotopic tissue proliferation is vastly reported in the literature with differential diagnoses including choristomas, teratomas, dermoid cyst and metaplastic transformations. A choristoma is defined as a histologically normal tissue proliferation or nodule of soft or hard tissue type not normally found in the 1 anatomic site of proliferation . Teratoma is a congenital growth which contains tissue or organ components from all 3 embryologic germ layers; it is rare in the head and neck region2. The dermoid cyst is sometimes considered a variant of teratoma containing ectodermal and mesenchymal derivatives. Metaplastic differentiation of such mature cells is often triggered by a local pathology such as trauma, chronic inflammation or a neoplastic process. In the oral cavity; the tongue, buccal mucosa, palate, and the periodontium have been associated with several ectopic tissue growths of either soft 1 tissue or hard tissue progeny .
La prolifération du tissu Heterotopic est largement rapporté dans la littérature avec des diagnostics différentiels, y compris choristomas, tératome, kyste dermoïde et transformations métaplasiques. Un choristome est définie comme une prolifération de tissu histologiquement normal ou nodules de type de tissus mous ou durs ne trouve normalement pas dans le site anatomique de proliferation1. Tératome est une croissance congénitale qui contient des composants de tissus ou d'organes à partir de l'ensemble des 3 feuillets embryonnaires embryologique, il est rare dans la tête et le cou region2. Le kyste dermoïde est parfois considéré comme une variante du tératome contenant ectodermal et dérivés mésenchymateuses. Métaplasique différenciation de ces cellules matures est souvent déclenchée par une inflammation pathologique comme un traumatisme chronique locale ou un processus néoplasique. Dans la cavité buccale, la langue, la muqueuse buccale, palais et le parodonte ont été associés à plusieurs excroissances tissulaires ectopiques soit de tissus mous ou les tissus durs progeny1.
Lingual osseous, chondroid or chondroosseous proliferation is an uncommon occurrence and an unusual differential 2 diagnosis of tongue swelling . When it occurs, it usually presents as a choriostoma which characteristically occupies a location on the dorsum at the posterior third, about the midline near foramen caecum3. Occasionally, choristoma has been found on the middle third, dorsolateral margin or the ventrolateral margin4. It is usually an asymptomatic, 1 Department of Oral & Maxillofacial Surgery, Faculty of Dentistry, University of Port Harcourt, Port Harcourt, Nigeria 2 Department of Oral pathology, Faculty of Dentistry, University of Port Harcourt, Port Harcourt, Nigeria.
E-mail: [email protected] *Correspondence Grant support: None Subvention de soutien: Aucune Conflict of Interest: None Conflit d'intérêts: Aucun
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Prolifération osseuse, cartilagineuse ou chondro-osseux lingual est un événement rare et un diagnostic différentiel inhabituel de 2 swelling langue. Quand il se produit, il se présente habituellement comme un choriostoma qui occupe un emplacement caractéristique sur le dos au tiers postérieur, 3 sur la ligne médiane près caecum foramen. Parfois, choristome a été trouvé sur la troisième marge du milieu, dorsolatéral ou le margin4 ventrolatérale. Il est habituellement une masse asymptomatique, exophytiques, sessiles ou pédonculés de la firme de consistance solide souvent recouverte par 5 mucosa de la langue normale. Bénigne kyste tératogène présentant des composants des tissus durs tels que des dents, du cartilage ou de l'os a aussi a été associée à la languette et la 6 région oropharyngée.
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exophytic, sessile or pedunculated mass of firm to solid consistency often overlaid by normal tongue mucosa5. Benign teratogenic cyst presenting with hard tissue components such as teeth, cartilage or bone has also has been associated with the tongue and the 6 oropharyngeal region . We encountered a patient with an intralingual mass which presented a combination of features that posed a challenge to characterize the mass as choristoma, teratoma or other differential of tongue swelling with ectopic tissue proliferation. The differential diagnosis a n d t h e ga p i n k n o w l e d g e o f t h e characterization of this uncommon tongue lesion are here discussed. Case report A 24-year old female presented with a three months history of dull pain of gradual onset followed by a noticeable swelling at the left ventral postero-lateral aspect of the tongue base as shown in Fig. 1A. There was no preceding trauma or chronic irritation. It was not associated with difficulty with speech, mastication and deglutition or airway obstruction. She was fully dentate with good oral health status and no previous dental visits. Systemic review and examination were normal. On examination, it was a moderate intra-lingual swelling measuring 3 x 2.5cm and not extending to the floor of the mouth. The overlying mucosa was smooth, stretched, nonulcerated with patchy areas of bluish-black striae. The consistency was mostly spongy with areas of fluctuancy interspersed with multiple foci of nodular bony hardness. Aspiration through the spongy areas yielded a sanguinous fluid which failed to clot. Due to the uncommon combination of features, many differential diagnoses were entertained including; intralingual cavernous hemagioma with phleboliths, intralingual dermoid cyst, chondro-osseous choristoma, lingual pleomorphic adenoma, sublingual sialoliths and ectomessenchymal chondromyxoid tumour.
Nous avons rencontré un patient présentant une masse intralinguale qui présente une combinaison de caractéristiques qui posent un défi pour caractériser la masse choristome, tératome ou autre différentiel de la langue enflure à la prolifération des tissus extrautérine. Le diagnostic différentiel et le manque de connaissances de la caractérisation de cette lésion de la langue rare sont ici discutés. Rapport de cas A 24 ans féminin présenté avec une histoire de trois mois d'une douleur sourde d'apparition progressive suivie d'un gonflement sensible à l'aspect ventral gauche postéro-latérale de la base de la langue, comme indiqué dans la Fig. 1A. Il n'y avait pas de traumatisme antérieur ou irritation chronique. Il n'a pas été associée à des difficultés avec la parole, de la mastication et de la déglutition ou une obstruction des voies respiratoires. Elle était entièrement denté avec un bon état de santé buccodentaire et des visites dentaires aucun précédentes. Examen systémique et l'examen était normal. À l'examen, il était un modéré gonflement intra-lingual mesurant 3 x 2,5 cm et ne s'étendant pas sur le plancher de la bouche. La muqueuse sus-jacente était lisse, tendue, non ulcérée avec des zones éparses de s t r i e s b l e u - n o i r. L a c o h é r e n c e e s t principalement spongieux avec des zones de fluctuancy entrecoupées de multiples foyers de dureté osseuse nodulaire. Aspiration à travers les zones spongieuses a ramené un liquide sanguinolent qui a échoué à coaguler. Grâce à la combinaison rare de caractéristiques, de nombreux diagnostics différentiels ont été divertis, y compris, hemagioma intralinguale caverneux avec phlébolithes, kyste dermoïde intralinguale, choristome chondro-osseux, adénome pléomorphe linguale, sublinguale et sialoliths tumeur chondromyxoïde ectomessenchymal.
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Ultrasonography showed a complex solid mass measuring about 2.9 x 2.1 cm with a thick irregular wall and multiple septa. The mass had a heterogeneous texture containing fluid and calculi which casted acoustic shadows as shown in Fig 2A. Magnetic Resonance Imaging showed an irregular, fairly well defined lesion in the base of the tongue measuring 2.8 x 2.4 cm. It was hyperintense on T2 with hypointense cystic areas within and hypointense on T1 with heterogeneous enhancement as shown in Fig. 2B. The tumour was excised completely under general anaesthesia. Intraoperatively, about 4mls of sanguinous aspirate was evacuated. A marginal dorsolateral incision was made about 1cm around the lesion and the mucosa dissected carefully and pedicled ventromedially. The poorly encapsulated intralingual mass was completely excised. Hemostasis was achieved after which the pedicled flap was replaced and sutured with a 3-0 vicryl. A central tack suture was placed to prevent a dead space and so disallow postexcision hematoma. The wound healed satisfactorily as could be seen in Fig. 1B at the eighth postoperative month. The excised specimen was histopathologically examined; the fixed specimen consisted of a 4.5x2x2cm mass of soft tissue with multiple partially encapsulated whitish calcified nodules (Fig. 2C). Routine H & E staining revealed normal tongue tissues interspersed with some salivary glands and areas of incomplete fibrous capsules. No demonstrable cystic lining or definite vascular component or endothelial proliferation was observed. Upon decalcification, the hard nodules showed features suggestive of mature bone tissue. Masson's trichome stain studies confirmed bony trabeculae which appeared viable in some areas and non-viable in other areas (Fig. 2D).
L'échographie a montré une mesurant environ 2,9 x 2,1 cm avec un mur épais et irrégulier multiples cloisons massif complexe. La masse a une texture hétérogène contenant un fluide et les calculs qui coulé ombres acoustiques comme le montre la figure 2A. Imagerie par résonance magnétique a montré un irrégulier, assez bien défini lésion dans la base de la mesure 2.8 x 2.4 cm langue. C'était hyperintenses en T2 avec des zones kystiques hypo-intenses à l'intérieur et hypointense en T1 avec rehaussement hétérogène, comme indiqué dans la Fig. 2B. La tumeur a été excisée complètement sous anesthésie générale. Pendant l'opération, environ 4 ml d'aspiration sanguinolent a été évacué. Une incision dorsolatéral marginal a été d'environ 1 cm autour de la lésion et la muqueuse disséqué avec soin et pedicled ventromedially. La masse intralinguale mal encapsulé a été complètement excisé. L'hémostase a été obtenue après que le lambeau pédiculé a été remplacé et suturé avec un 3-0 vicryl. Une suture sellerie central a été placé pour éviter un espace mort et ainsi interdire hématome post-excision. La blessure guérit de manière satisfaisante comme on peut voir dans la figure. 1B au huitième mois postopératoire. L e s p é c i m e n exc i s é a été exa m i n é histopathologique; l'échantillon fixe a consisté en une masse 4.5x2x2cm des tissus mous avec de multiples nodules calcifiés blanchâtres partiellement encapsulées (figure 2C). Routine coloration H & E a révélé tissus normaux langue entrecoupées de quelques glandes salivaires et les zones de capsules fibreuses incomplètes. Aucune doublure kystique démontrable ou composante vasculaire déterminée ou la prolifération endothéliale a été observée. Après décalcification, les nodules durs ont montré signes évocateurs du tissu osseux mature. Trichomes études tache de Masson confirmé travées osseuses qui semblait viable dans certaines régions et non viables dans d'autres domaines (figure 2D).
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Discussion This uncommon lesion presented a combination of benign features of both fluctuant and bony consistency and a histological evidence of osseous proliferation within the tongue. Due to the multiple, conflicting features observed in this case, various differential diagnoses were considered and here, the four most likely possibilities are discussed. Cavernous hemagioma with phleboliths is relatively uncommon in the head and neck 7 region , though this could readily explain the mixed consistency, sanguinous aspirate and the bluish-black markings of the overlying mucosa in this lesion. More so, hemangioma is 8 strikingly predominant in females , and has an observed left sided preference9. Also, doppler sonography showed a rich venous flow. MRI confirmed hypointense cystic areas on T2 and heterogenous enhancement on T1. These features support the diagnosis of a vascular lesion. However, on the contrary, the histological specimen neither demonstrated any definitive vascular element nor endothelial proliferation. Encapsulated, lamellar bone rather than phleboliths were observed histologically. Phleboliths are calcified thrombi with a central core of fibrin matrix and incremental layers of calcium phosphate, calcium carbonates and hydroxylappartite deposits which histologically presents onion-pattern concentric rings of calcium compound 10 crystals . This was not demonstrated in the present case.
Discussion Cette lésion rare présenté une combinaison de caractéristiques bénignes à la fois la cohérence fluctuant et osseux et une preuve histologique de prolifération osseuse au sein de la langue. Grâce aux multiples fonctionnalités, contradictoires observés dans ce cas, plusieurs diagnostics différentiels ont été examinés et voici, les quatre possibilités les plus probables sont discutées. Hemagioma caverneux avec phlébolithes est 7 relativement rare dans la tête et le cou région , mais cela pourrait expliquer facilement la cohérence mixte, aspiration sanguinolent et les marquages ?de couleur noir bleuâtre de la muqueuse sus-jacente à cette lésion. Plus encore, l'hémangiome est étonnamment prédominant dans females8, et dispose d'un 9 preference face observée gauche. En outre, l'échographie Doppler a montré un flux veineux riche. L'IRM a confirmé zones kystiques hypo-intenses sur l'amélioration T2 et hétérogène en T1. Ces caractéristiques étayer le diagnostic d'une lésion vasculaire. Cependant, au contraire, le prélèvement histologique ni démontré tout élément vasculaire définitive ni la prolifération endothéliale. Encapsulé, os lamellaire plutôt que phlébolithes ont été observées histologiquement. Phlébolithes sont calcifiées thrombus avec un noyau central de la matrice de fibrine et des couches supplémentaires de phosphate de calcium, les carbonates de calcium et les dépôts hydroxylappartite qui présente histologiquement oignon-motif des 10 anneaux concentriques de crystals de composé de calcium. Cela n'a pas été démontré en l'espèce.
Dermoid cysts of the oral cavity are unusual. When they do occur, the most common site is the floor of the mouth. Intralingual dermoid cysts are even rarer11. Usually lingual dermoid cysts are discovered at birth or at the first year of life. However when they are developed in the ventral base of the tongue, their clinical appearance will be later, at childhood or at
Les kystes dermoïdes de la cavité buccale sont inhabituelles. Quand elles se produisent, le site le plus commun est le plancher de la bouche. Kystes dermoïdes intralinguale sont encore rarer11. Habituellement kystes dermoïdes multilingues sont découverts à la naissance ou lors de la première année de vie. Cependant, quand ils sont développés dans la base ventrale de la langue, leur aspect clinique sera
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early adult life . This is a reason in support of this differential diagnosis in this case. However, histologically, the dermoid cyst is an epithelial lined cavity with skin appendages of hair follicles, sebaceous glands and sweet glands. The cavity is often filled with desquamative cells, keratin and hair13. These were not found in this lesion.
plus tard, à l'enfance ou à life de jeune adulte. C'est une des raisons à l'appui de ce diagnostic différentiel dans ce cas. Cependant, histologiquement, le kyste dermoïde est une cavité bordée épithéliale avec des phanères des follicules pileux, les glandes sébacées et les glandes douces. La cavité est souvent envahie de cellules desquamatifs, la kératine et hair13. Ceux-ci n'ont pas été trouvés dans cette lésion.
Cartilaginous and/or osseous choristomas of oral soft tissue are rare lesions occurring most 14 frequently on the tongue . The same lesions have been referred to in the literature as soft tissue chondroma and soft tissue osteoma respectively15. The origin of this lesion is 16 controversial ; two theories are most widely accepted. The “embryonic remnants theory” postulates that the lesion originates from heterotopic cartilage remnants from any of the first four branchial arches. It is suggested that chondroblastic and osteoblastic cells could have been misplaced during development and sequestered in the tongue. The “metaplastic theory” is supported by the fact that many patients have a history of trauma, chronic inflammation and x-ray irradiation, which could stimulate metaplasia of primordial 16 messenchymal cells . However, choristoma is usually an asymptomatic mass of firm to solid consistency covered by normal tongue mucosa. This does not explain the cystic nature, sanguinous aspirate and rich venous supply associated with the present lesion.
Choristomas cartilagineux et / ou osseux de tissus mous de la bouche sont des lésions rares qui se produisent le plus souvent sur le tongue14. Les mêmes lésions ont été mentionnés dans la littérature comme chondrome des tissus mous et doux osteoma tissulaire respectively15. L'origine de cette lésion est controverse16, deux théories sont plus largement acceptés. La «théorie des restes embryonnaires" postule que la lésion provient de restes de cartilage hétérotopes partir de n'importe quel des quatre premiers arcs branchiaux. Il est suggéré que les cellules chondroblastique et ostéoblastique auraient été égarés pendant le développement et séquestré dans la langue. La «théorie métaplasique» est étayée par le fait que de nombreux patients ont des antécédents de traumatisme, inflammation chronique et l'irradiation aux rayons X, ce qui pourrait stimuler la métaplasie 16 de cells messenchymal primordial. Cependant, choristome est habituellement une masse a sy m p to m at i q u e d e l ' e nt re p r i s e d e consistance solide couvert par la muqueuse de la langue normale. Cela n'explique pas la nature kystique, aspiration sanguinolent et la fourniture veineuse riche associé à la présente lésion.
P l e o m o r p h i c a d e n o m a wa s a n o t h e r differential diagnosis entertained. The tumour contains both epithelial and mesenchymal components in characteristic chondromyxoid background2. It sometimes contains fluid and mural nodules of cartilaginous or osseous materials in the inner regions, in which case, it presents a heterogeneous consistency 17 comprising fluctuant and firm to hard areas . This is a clinical similarity to the lesion described in the present case, the histopathological disparity from the present case is however unequivocal.
adénome pléomorphe est un autre diagnostic différentiel divertir. La tumeur contient des composants à la fois épithéliales et 2 mésenchymateuses dans background chondromyxoïde caractéristique. Il contient parfois des fluides et des matériaux murale nodules cartilagineux ou osseux dans les régions intérieures, dans ce cas, il présente une consistance hétérogène comprenant fluctuant 17 et ferme le disque areas . Il s'agit d'une similitude clinique de la lésion décrite dans la présente affaire, la disparité histopathologique de la présente affaire est toutefois sans équivoque.
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Having excluded the differentials considered, the diagnosis of the strange lesion remained a dilemma. The combination of clinical and histological features presented has not been previously reported in the literature or documented in any standard textbook of oral pathology to the best of the authors' knowledge. Although, immunochemical studies and comprehensive aspirate analysis could probably further elucidate the nature and characteristics of the lesion; we were unable to achieve these in our center. Nevertheless, the rarity of this clinical entity is considered worth reporting to sensitize clinicians to a new possibility in the differential diagnosis of tongue swelling.
Après avoir exclu les différences considérées, le diagnostic de l'étrange lésion est restée à un dilemme. La combinaison des caractéristiques cliniques et histologiques présentés n'a pas déjà été rapportés dans la littérature ou documentés dans un manuel standard de la pathologie bucco-dentaire à la connaissance d e s a u t e u rs . B i e n q u e d e s é t u d e s immunochimiques et une analyse complète des aspirer pourraient sans doute élucider la nature et les caractéristiques de la lésion; nous étions incapables de les atteindre dans notre centre. Néanmoins, la rareté de cette entité clinique est considérée comme une valeur de reporting afin de sensibiliser les cliniciens à une nouvelle possibilité dans le diagnostic différentiel de gonflement de la langue. References:
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AKADIRI OA , *UDEABOR SE , OMITOLA OG , OBIECHINA AE
Abstract We report a case of tongue swelling resulting from ectopic osseous proliferation within a pseudocystic stroma in a 24 year old healthy female. The patient presented a history of dull pain and gradual onset of a swelling at the ventral aspect of the tongue. The lesion had a mixed consistency with areas of sponginess andfluctuancy interspersed with nodular bony hardness and yielded a sanguinous aspirate. Doppler ultrasonographic scan and magnetic resonance imaging revealed a pseudocystic mass containing nodules of calcified bodies. Excision biopsy under general anaesthesia and histopathologic studies confirmed a case of ectopic osseous proliferation within the tongue. The lesion was marginally excised, wound healed satisfactorily with no complications as at 8th month follow-up period. This is a case of a lesion with conflicting clinical and histological characteristics. It underscores the need for routine immunohistochemistry and comprehensive aspirate analysis in our environment. The case has been reported to sensitize clinicians to a new possibility in the differential diagnosis of tongue swelling Keywords: Lingual pseudocyst, Osseous proliferation, Tongue swelling
Résumé Nous rapportons un cas de gonflement de la langue résultant d'une prolifération osseuse ectopique au sein d'un stroma pseudokystique dans une femelle de 24 ans en bonne santé. Le patient a présenté une histoire de douleur sourde et l'apparition progressive d'une enflure à la face ventrale de la langue. La lésion avait une consistance mixte avec des zones de andfluctuancy de capiton entrecoupées de dureté osseuse nodulaire et a abouti à une aspiration sanguinolent. Doppler balayage échographique et imagerie par résonance magnétique a révélé une masse pseudokystique contenant des nodules des organismes calcifiés. L'excision-biopsie sous anesthésie générale et études histopathologiques a confirmé un cas de prolifération osseuse ectopique au sein de la langue. La lésion a été excisée marginalement, blessure guérie de manière satisfaisante sans complications au 8ème mois de la période de suivi. Il s'agit d'un cas de lésion avec des caractéristiques cliniques et histologiques contradictoires. Il souligne la nécessité pour l'immunohistochimie routine et une analyse complète de l'aspiration dans notre environnement. Le cas a été signalé à sensibiliser les cliniciens à une nouvelle possibilité dans le diagnostic différentiel de la langue enflure Mots-clés: pseudokyste Lingual, la prolifération osseuse, langue enflure
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Introduction
Introduction
Heterotopic tissue proliferation is vastly reported in the literature with differential diagnoses including choristomas, teratomas, dermoid cyst and metaplastic transformations. A choristoma is defined as a histologically normal tissue proliferation or nodule of soft or hard tissue type not normally found in the 1 anatomic site of proliferation . Teratoma is a congenital growth which contains tissue or organ components from all 3 embryologic germ layers; it is rare in the head and neck region2. The dermoid cyst is sometimes considered a variant of teratoma containing ectodermal and mesenchymal derivatives. Metaplastic differentiation of such mature cells is often triggered by a local pathology such as trauma, chronic inflammation or a neoplastic process. In the oral cavity; the tongue, buccal mucosa, palate, and the periodontium have been associated with several ectopic tissue growths of either soft 1 tissue or hard tissue progeny .
La prolifération du tissu Heterotopic est largement rapporté dans la littérature avec des diagnostics différentiels, y compris choristomas, tératome, kyste dermoïde et transformations métaplasiques. Un choristome est définie comme une prolifération de tissu histologiquement normal ou nodules de type de tissus mous ou durs ne trouve normalement pas dans le site anatomique de proliferation1. Tératome est une croissance congénitale qui contient des composants de tissus ou d'organes à partir de l'ensemble des 3 feuillets embryonnaires embryologique, il est rare dans la tête et le cou region2. Le kyste dermoïde est parfois considéré comme une variante du tératome contenant ectodermal et dérivés mésenchymateuses. Métaplasique différenciation de ces cellules matures est souvent déclenchée par une inflammation pathologique comme un traumatisme chronique locale ou un processus néoplasique. Dans la cavité buccale, la langue, la muqueuse buccale, palais et le parodonte ont été associés à plusieurs excroissances tissulaires ectopiques soit de tissus mous ou les tissus durs progeny1.
Lingual osseous, chondroid or chondroosseous proliferation is an uncommon occurrence and an unusual differential 2 diagnosis of tongue swelling . When it occurs, it usually presents as a choriostoma which characteristically occupies a location on the dorsum at the posterior third, about the midline near foramen caecum3. Occasionally, choristoma has been found on the middle third, dorsolateral margin or the ventrolateral margin4. It is usually an asymptomatic, 1 Department of Oral & Maxillofacial Surgery, Faculty of Dentistry, University of Port Harcourt, Port Harcourt, Nigeria 2 Department of Oral pathology, Faculty of Dentistry, University of Port Harcourt, Port Harcourt, Nigeria.
E-mail: [email protected] *Correspondence Grant support: None Subvention de soutien: Aucune Conflict of Interest: None Conflit d'intérêts: Aucun
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Prolifération osseuse, cartilagineuse ou chondro-osseux lingual est un événement rare et un diagnostic différentiel inhabituel de 2 swelling langue. Quand il se produit, il se présente habituellement comme un choriostoma qui occupe un emplacement caractéristique sur le dos au tiers postérieur, 3 sur la ligne médiane près caecum foramen. Parfois, choristome a été trouvé sur la troisième marge du milieu, dorsolatéral ou le margin4 ventrolatérale. Il est habituellement une masse asymptomatique, exophytiques, sessiles ou pédonculés de la firme de consistance solide souvent recouverte par 5 mucosa de la langue normale. Bénigne kyste tératogène présentant des composants des tissus durs tels que des dents, du cartilage ou de l'os a aussi a été associée à la languette et la 6 région oropharyngée.
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exophytic, sessile or pedunculated mass of firm to solid consistency often overlaid by normal tongue mucosa5. Benign teratogenic cyst presenting with hard tissue components such as teeth, cartilage or bone has also has been associated with the tongue and the 6 oropharyngeal region . We encountered a patient with an intralingual mass which presented a combination of features that posed a challenge to characterize the mass as choristoma, teratoma or other differential of tongue swelling with ectopic tissue proliferation. The differential diagnosis a n d t h e ga p i n k n o w l e d g e o f t h e characterization of this uncommon tongue lesion are here discussed. Case report A 24-year old female presented with a three months history of dull pain of gradual onset followed by a noticeable swelling at the left ventral postero-lateral aspect of the tongue base as shown in Fig. 1A. There was no preceding trauma or chronic irritation. It was not associated with difficulty with speech, mastication and deglutition or airway obstruction. She was fully dentate with good oral health status and no previous dental visits. Systemic review and examination were normal. On examination, it was a moderate intra-lingual swelling measuring 3 x 2.5cm and not extending to the floor of the mouth. The overlying mucosa was smooth, stretched, nonulcerated with patchy areas of bluish-black striae. The consistency was mostly spongy with areas of fluctuancy interspersed with multiple foci of nodular bony hardness. Aspiration through the spongy areas yielded a sanguinous fluid which failed to clot. Due to the uncommon combination of features, many differential diagnoses were entertained including; intralingual cavernous hemagioma with phleboliths, intralingual dermoid cyst, chondro-osseous choristoma, lingual pleomorphic adenoma, sublingual sialoliths and ectomessenchymal chondromyxoid tumour.
Nous avons rencontré un patient présentant une masse intralinguale qui présente une combinaison de caractéristiques qui posent un défi pour caractériser la masse choristome, tératome ou autre différentiel de la langue enflure à la prolifération des tissus extrautérine. Le diagnostic différentiel et le manque de connaissances de la caractérisation de cette lésion de la langue rare sont ici discutés. Rapport de cas A 24 ans féminin présenté avec une histoire de trois mois d'une douleur sourde d'apparition progressive suivie d'un gonflement sensible à l'aspect ventral gauche postéro-latérale de la base de la langue, comme indiqué dans la Fig. 1A. Il n'y avait pas de traumatisme antérieur ou irritation chronique. Il n'a pas été associée à des difficultés avec la parole, de la mastication et de la déglutition ou une obstruction des voies respiratoires. Elle était entièrement denté avec un bon état de santé buccodentaire et des visites dentaires aucun précédentes. Examen systémique et l'examen était normal. À l'examen, il était un modéré gonflement intra-lingual mesurant 3 x 2,5 cm et ne s'étendant pas sur le plancher de la bouche. La muqueuse sus-jacente était lisse, tendue, non ulcérée avec des zones éparses de s t r i e s b l e u - n o i r. L a c o h é r e n c e e s t principalement spongieux avec des zones de fluctuancy entrecoupées de multiples foyers de dureté osseuse nodulaire. Aspiration à travers les zones spongieuses a ramené un liquide sanguinolent qui a échoué à coaguler. Grâce à la combinaison rare de caractéristiques, de nombreux diagnostics différentiels ont été divertis, y compris, hemagioma intralinguale caverneux avec phlébolithes, kyste dermoïde intralinguale, choristome chondro-osseux, adénome pléomorphe linguale, sublinguale et sialoliths tumeur chondromyxoïde ectomessenchymal.
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Ultrasonography showed a complex solid mass measuring about 2.9 x 2.1 cm with a thick irregular wall and multiple septa. The mass had a heterogeneous texture containing fluid and calculi which casted acoustic shadows as shown in Fig 2A. Magnetic Resonance Imaging showed an irregular, fairly well defined lesion in the base of the tongue measuring 2.8 x 2.4 cm. It was hyperintense on T2 with hypointense cystic areas within and hypointense on T1 with heterogeneous enhancement as shown in Fig. 2B. The tumour was excised completely under general anaesthesia. Intraoperatively, about 4mls of sanguinous aspirate was evacuated. A marginal dorsolateral incision was made about 1cm around the lesion and the mucosa dissected carefully and pedicled ventromedially. The poorly encapsulated intralingual mass was completely excised. Hemostasis was achieved after which the pedicled flap was replaced and sutured with a 3-0 vicryl. A central tack suture was placed to prevent a dead space and so disallow postexcision hematoma. The wound healed satisfactorily as could be seen in Fig. 1B at the eighth postoperative month. The excised specimen was histopathologically examined; the fixed specimen consisted of a 4.5x2x2cm mass of soft tissue with multiple partially encapsulated whitish calcified nodules (Fig. 2C). Routine H & E staining revealed normal tongue tissues interspersed with some salivary glands and areas of incomplete fibrous capsules. No demonstrable cystic lining or definite vascular component or endothelial proliferation was observed. Upon decalcification, the hard nodules showed features suggestive of mature bone tissue. Masson's trichome stain studies confirmed bony trabeculae which appeared viable in some areas and non-viable in other areas (Fig. 2D).
L'échographie a montré une mesurant environ 2,9 x 2,1 cm avec un mur épais et irrégulier multiples cloisons massif complexe. La masse a une texture hétérogène contenant un fluide et les calculs qui coulé ombres acoustiques comme le montre la figure 2A. Imagerie par résonance magnétique a montré un irrégulier, assez bien défini lésion dans la base de la mesure 2.8 x 2.4 cm langue. C'était hyperintenses en T2 avec des zones kystiques hypo-intenses à l'intérieur et hypointense en T1 avec rehaussement hétérogène, comme indiqué dans la Fig. 2B. La tumeur a été excisée complètement sous anesthésie générale. Pendant l'opération, environ 4 ml d'aspiration sanguinolent a été évacué. Une incision dorsolatéral marginal a été d'environ 1 cm autour de la lésion et la muqueuse disséqué avec soin et pedicled ventromedially. La masse intralinguale mal encapsulé a été complètement excisé. L'hémostase a été obtenue après que le lambeau pédiculé a été remplacé et suturé avec un 3-0 vicryl. Une suture sellerie central a été placé pour éviter un espace mort et ainsi interdire hématome post-excision. La blessure guérit de manière satisfaisante comme on peut voir dans la figure. 1B au huitième mois postopératoire. L e s p é c i m e n exc i s é a été exa m i n é histopathologique; l'échantillon fixe a consisté en une masse 4.5x2x2cm des tissus mous avec de multiples nodules calcifiés blanchâtres partiellement encapsulées (figure 2C). Routine coloration H & E a révélé tissus normaux langue entrecoupées de quelques glandes salivaires et les zones de capsules fibreuses incomplètes. Aucune doublure kystique démontrable ou composante vasculaire déterminée ou la prolifération endothéliale a été observée. Après décalcification, les nodules durs ont montré signes évocateurs du tissu osseux mature. Trichomes études tache de Masson confirmé travées osseuses qui semblait viable dans certaines régions et non viables dans d'autres domaines (figure 2D).
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Discussion This uncommon lesion presented a combination of benign features of both fluctuant and bony consistency and a histological evidence of osseous proliferation within the tongue. Due to the multiple, conflicting features observed in this case, various differential diagnoses were considered and here, the four most likely possibilities are discussed. Cavernous hemagioma with phleboliths is relatively uncommon in the head and neck 7 region , though this could readily explain the mixed consistency, sanguinous aspirate and the bluish-black markings of the overlying mucosa in this lesion. More so, hemangioma is 8 strikingly predominant in females , and has an observed left sided preference9. Also, doppler sonography showed a rich venous flow. MRI confirmed hypointense cystic areas on T2 and heterogenous enhancement on T1. These features support the diagnosis of a vascular lesion. However, on the contrary, the histological specimen neither demonstrated any definitive vascular element nor endothelial proliferation. Encapsulated, lamellar bone rather than phleboliths were observed histologically. Phleboliths are calcified thrombi with a central core of fibrin matrix and incremental layers of calcium phosphate, calcium carbonates and hydroxylappartite deposits which histologically presents onion-pattern concentric rings of calcium compound 10 crystals . This was not demonstrated in the present case.
Discussion Cette lésion rare présenté une combinaison de caractéristiques bénignes à la fois la cohérence fluctuant et osseux et une preuve histologique de prolifération osseuse au sein de la langue. Grâce aux multiples fonctionnalités, contradictoires observés dans ce cas, plusieurs diagnostics différentiels ont été examinés et voici, les quatre possibilités les plus probables sont discutées. Hemagioma caverneux avec phlébolithes est 7 relativement rare dans la tête et le cou région , mais cela pourrait expliquer facilement la cohérence mixte, aspiration sanguinolent et les marquages ?de couleur noir bleuâtre de la muqueuse sus-jacente à cette lésion. Plus encore, l'hémangiome est étonnamment prédominant dans females8, et dispose d'un 9 preference face observée gauche. En outre, l'échographie Doppler a montré un flux veineux riche. L'IRM a confirmé zones kystiques hypo-intenses sur l'amélioration T2 et hétérogène en T1. Ces caractéristiques étayer le diagnostic d'une lésion vasculaire. Cependant, au contraire, le prélèvement histologique ni démontré tout élément vasculaire définitive ni la prolifération endothéliale. Encapsulé, os lamellaire plutôt que phlébolithes ont été observées histologiquement. Phlébolithes sont calcifiées thrombus avec un noyau central de la matrice de fibrine et des couches supplémentaires de phosphate de calcium, les carbonates de calcium et les dépôts hydroxylappartite qui présente histologiquement oignon-motif des 10 anneaux concentriques de crystals de composé de calcium. Cela n'a pas été démontré en l'espèce.
Dermoid cysts of the oral cavity are unusual. When they do occur, the most common site is the floor of the mouth. Intralingual dermoid cysts are even rarer11. Usually lingual dermoid cysts are discovered at birth or at the first year of life. However when they are developed in the ventral base of the tongue, their clinical appearance will be later, at childhood or at
Les kystes dermoïdes de la cavité buccale sont inhabituelles. Quand elles se produisent, le site le plus commun est le plancher de la bouche. Kystes dermoïdes intralinguale sont encore rarer11. Habituellement kystes dermoïdes multilingues sont découverts à la naissance ou lors de la première année de vie. Cependant, quand ils sont développés dans la base ventrale de la langue, leur aspect clinique sera
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early adult life . This is a reason in support of this differential diagnosis in this case. However, histologically, the dermoid cyst is an epithelial lined cavity with skin appendages of hair follicles, sebaceous glands and sweet glands. The cavity is often filled with desquamative cells, keratin and hair13. These were not found in this lesion.
plus tard, à l'enfance ou à life de jeune adulte. C'est une des raisons à l'appui de ce diagnostic différentiel dans ce cas. Cependant, histologiquement, le kyste dermoïde est une cavité bordée épithéliale avec des phanères des follicules pileux, les glandes sébacées et les glandes douces. La cavité est souvent envahie de cellules desquamatifs, la kératine et hair13. Ceux-ci n'ont pas été trouvés dans cette lésion.
Cartilaginous and/or osseous choristomas of oral soft tissue are rare lesions occurring most 14 frequently on the tongue . The same lesions have been referred to in the literature as soft tissue chondroma and soft tissue osteoma respectively15. The origin of this lesion is 16 controversial ; two theories are most widely accepted. The “embryonic remnants theory” postulates that the lesion originates from heterotopic cartilage remnants from any of the first four branchial arches. It is suggested that chondroblastic and osteoblastic cells could have been misplaced during development and sequestered in the tongue. The “metaplastic theory” is supported by the fact that many patients have a history of trauma, chronic inflammation and x-ray irradiation, which could stimulate metaplasia of primordial 16 messenchymal cells . However, choristoma is usually an asymptomatic mass of firm to solid consistency covered by normal tongue mucosa. This does not explain the cystic nature, sanguinous aspirate and rich venous supply associated with the present lesion.
Choristomas cartilagineux et / ou osseux de tissus mous de la bouche sont des lésions rares qui se produisent le plus souvent sur le tongue14. Les mêmes lésions ont été mentionnés dans la littérature comme chondrome des tissus mous et doux osteoma tissulaire respectively15. L'origine de cette lésion est controverse16, deux théories sont plus largement acceptés. La «théorie des restes embryonnaires" postule que la lésion provient de restes de cartilage hétérotopes partir de n'importe quel des quatre premiers arcs branchiaux. Il est suggéré que les cellules chondroblastique et ostéoblastique auraient été égarés pendant le développement et séquestré dans la langue. La «théorie métaplasique» est étayée par le fait que de nombreux patients ont des antécédents de traumatisme, inflammation chronique et l'irradiation aux rayons X, ce qui pourrait stimuler la métaplasie 16 de cells messenchymal primordial. Cependant, choristome est habituellement une masse a sy m p to m at i q u e d e l ' e nt re p r i s e d e consistance solide couvert par la muqueuse de la langue normale. Cela n'explique pas la nature kystique, aspiration sanguinolent et la fourniture veineuse riche associé à la présente lésion.
P l e o m o r p h i c a d e n o m a wa s a n o t h e r differential diagnosis entertained. The tumour contains both epithelial and mesenchymal components in characteristic chondromyxoid background2. It sometimes contains fluid and mural nodules of cartilaginous or osseous materials in the inner regions, in which case, it presents a heterogeneous consistency 17 comprising fluctuant and firm to hard areas . This is a clinical similarity to the lesion described in the present case, the histopathological disparity from the present case is however unequivocal.
adénome pléomorphe est un autre diagnostic différentiel divertir. La tumeur contient des composants à la fois épithéliales et 2 mésenchymateuses dans background chondromyxoïde caractéristique. Il contient parfois des fluides et des matériaux murale nodules cartilagineux ou osseux dans les régions intérieures, dans ce cas, il présente une consistance hétérogène comprenant fluctuant 17 et ferme le disque areas . Il s'agit d'une similitude clinique de la lésion décrite dans la présente affaire, la disparité histopathologique de la présente affaire est toutefois sans équivoque.
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Having excluded the differentials considered, the diagnosis of the strange lesion remained a dilemma. The combination of clinical and histological features presented has not been previously reported in the literature or documented in any standard textbook of oral pathology to the best of the authors' knowledge. Although, immunochemical studies and comprehensive aspirate analysis could probably further elucidate the nature and characteristics of the lesion; we were unable to achieve these in our center. Nevertheless, the rarity of this clinical entity is considered worth reporting to sensitize clinicians to a new possibility in the differential diagnosis of tongue swelling.
Après avoir exclu les différences considérées, le diagnostic de l'étrange lésion est restée à un dilemme. La combinaison des caractéristiques cliniques et histologiques présentés n'a pas déjà été rapportés dans la littérature ou documentés dans un manuel standard de la pathologie bucco-dentaire à la connaissance d e s a u t e u rs . B i e n q u e d e s é t u d e s immunochimiques et une analyse complète des aspirer pourraient sans doute élucider la nature et les caractéristiques de la lésion; nous étions incapables de les atteindre dans notre centre. Néanmoins, la rareté de cette entité clinique est considérée comme une valeur de reporting afin de sensibiliser les cliniciens à une nouvelle possibilité dans le diagnostic différentiel de gonflement de la langue. References:
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