日泌 尿 会 誌,
83巻,
2号,
1992年:
243∼246
243
男性先天性骨盤内動静脈痩 の1例 大分医科大学泌尿器科(主 任: 緒方二郎教授) 三股
浩光
谷川
龍彦
今川
全晴
高橋
真一
野村
芳雄
緒方
二郎
同
第2外 科(主 任: 内田雄三教授)
葉 玉 哲 夫 村本泌尿器科医院(医 長: 村本俊一) 村
CONGENITAL
PELVIC
本
俊
一
ARTERIOVENOUS A Case
FISTULA
IN A MALE
Report
Hiromitsu Mimata1), Tatsuhiko Tanigawa1), Masaharu Imagawa1), Shin-ichi Takahashi1), Nomura Yoshio1),Jiro Ogata1), Tetsuo Hadama2) and Shun-ichi Muramoto3) Departments
of Urology1) and Surgery1),
Medical
College of Oita,
Muramoto
Hinyou-kika
Iin3)
A congenital arteriovenous fistula (AV fistula) in the true pelvis is extremely rare, especially in males. We present a case of this disease with pollakiuria and intrarectal discomfort. Diagnosis was made by computed tomography and magnetic resonance imaging and confirmed by cine angiography. Because the AV fistula involved the bladder, prostate and rectum, ligation of the main feeding arteries was performed. He also had benign prostatic hypertrophy and was treated by conservative therapy because of a high risk of massive bleeding in surgical treatment. Key words: pelvic arteriovenous fistula, benign prostatic hypertrophy 要 旨: 症例 は57歳 男 性. 頻 尿, 排尿 困難 と直 腸 内不 快感 を主 訴 として受診. 骨 盤 部 の外傷 や手術 の既往 は ない. CT,
MRI,
血管 造影 に て先天 性骨 盤 内動 静脈 痩 と診断 し, 流 入血 管 で あ る右 内腸 骨動脈 お よび
外 腸骨 動脈 の分枝 を結 紮 した. 術後 尿路 症状 や直腸 内不 快感 は消 失 し, 現 在外 来 に て前立腺 肥 大症 に対 して薬 物療 法を施 行 して い る. キ-ワ-ド:
先天 性骨 盤動 静脈 痩, 前立 腺肥 大症 緒
言
よ り頻 尿, 排 尿 困 難 お よ び直 腸 内 不 快 感 が あ っ た. 平
骨盤 動 静脈痩 は子 宮摘 出 な ど骨盤 部 の手術 や外 傷後 に と きにみ られ るが, 先 天性 と くに男 性の 本疾患 は極
成 元 年1月
め て稀 な疾 患 で, 欧 米 で は10例1)∼8)の 報 告 が あ るのみ
CT,
で あ る. 本 邦 ではわ れわ れの症 例 が第一 例 目と考 え ら
同 年1月27日
れ, 若 干 の文献 的考 察を 加 えて報告 す る. 症
例
症例: 57歳, 男性. 主 訴: 頻 尿, 排尿 困難 お よび直腸 内不 快感.
よ り これ ら の 症 状 が 増 悪 し, 筆 者 の 一 人 村
本 泌 尿 器 科 を 受 診 し た と こ ろ, 前 立 腺 に 拍 動 を 触 れ, MRIで
前 立 腺 周 囲 に 腫 瘤 を 認 め る と い う こ と で, 当 科 を 紹 介 さ れ た.
現 症: 体 温36. 5℃. 血 圧142/88mmHg,
脈 拍64/分,
不 整. 右 下 腹 部 を 中 心 に 血 管 雑 音 を 聴 取 した. 腹 部 に 腫 瘤 は 触 れ な か った. 入 院 時 検 査 成 績: 血 液 像 は 異 常 な し. 血 液 生 化 学 で
既往 歴: 外傷 や骨盤 内 手術 の既往 は ない.
はGOT
90IU/1,
家族 歴: 特記 すべ きこ とな し.
機 能 検 査; PSP
現病 歴: 昭和59年 頃 よ り心悸 充進 が あ り, 昭和60年
Ccr 72. 4ml/min.
GPT 15min
114IU/1の 26%,
み 異 常 を 認 め た. 腎
total(2hr)68%.
免 疫 血 清 検 査; CRP陰
24hr
性. H Bs一抗
244
原512倍.
HBs-抗
体 陰 性-HBe-抗
体(inhibition%)103-2%, ng/ml,
原0. 1(陰 性), HBe航
HBc-抗
γ-Seminoprotein
体94%.
2-4ng/m1.
多 数. 尿 培 養; Enteroc0ccus
PAP
尿 所 見;
faecalis>105/ml.
1-8
白血 球 心電
図 で は 心 室 性 期 外 収 縮 の 三 段 脈 が 認 め ら れ た. 泌 尿 器 科 的 検 査: 残 尿156ml.
腺 右 側 よ り直 腸 に 接 して, enhance効 し た 軟 部 組 織 が み ら れ る(図2).
腺 右 側 に拡 張 し た血 管 を 疑 わ せ るmassが (図3).
Cine angiographyに
血 管 と し(図4A),
前 立 腺 は 超 鶏 卵 大, 弾
果 を 有 す る蛇 行
MRI前
(図4B)動
額 面で は前立 認 め られ る
て右 内腸 骨動脈 を主 流入
両 側 内 腸 骨 静 脈 を 流 出血 管 とす る
静 脈 痩 と診 断 さ れ た.
性 硬 で 右 葉 に 拍 動 を 触 れ, 境 界 は 不 鮮 明 で あ った. 膀 胱 尿 道 鏡 検 査;
膀 胱 粘 膜 は 正 常 で あ る が, 砂 粒 状 の 小 図3
結 石 を 多 数 認 め, 中 等 度 の 肉柱 形 成 が み られ た. 前 立
MRI前
額断
腺 部 尿 道 は両 側 葉 肥 大 が あ り, 右 葉 に 拍 動 が 観 察 され た. 前 部 尿 道 に 異 常 は な か っ た. X線
検 査: 胸 写 は 異 常 な し. KUBで
結 石 を認 め る. IVPで
は膀 胱 部 に 小
は 上 部 尿 路 に 異 常 は な い が, 膀
胱 壁 が 右 側 よ り圧 排 され て い る(図1).
図1
CTで
は前立
IVP
図4 CB)
図2
骨 盤 部CT
Cine
angiography動
脈 相(A)お
よび 静 脈 相
245
平成 元年3月8日
全 麻下 に右 内腸 骨動 脈 を結紮 切断
し膀胱 鏡下 で結 石 を破 砕 した. 術後 再度 の血 管造 影 に
とが 多 く11),男 性 とは 臨床像 が 異 な って い る. 既 に欧 米 で報 告 され て い る男 性先 天 性 骨 盤 動 静 脈
て右外 腸骨動 脈 の分枝 が流 入血管 とな って動 静脈痩 は
痩1)∼8)に 自験 例 を 加 えた11例 につ い て検 討 す る と(表
消 失 して いなか ったた め, 同年3月27日 腰麻 下 に再 び この分枝 を結 紮切 断 した. 再 手術 後, 直 腸内 不快感 と
状 を主 訴 とす る例 が多 く, 血 尿 が3例, 排 尿 困難3例,
心 室性期 外収 縮 は消失 し, 残尿 も56mlに 減 少, 頻尿 と
頻 尿2例 であ る. そ の他 に恥 骨 上部 や側 腹部 ・智部 の
排 尿困難 は改善 した. また尿 路感 染症 も消失 した. 平
落 痛 が3例 あ る. 症 例2の 主訴 は下 腿 の血栓 性静脈 炎 に よる もので あ る. 随伴 す る症 状 として歩 行 時の大 腿 ∼睾丸 痛や インポ テ ン ツ, 尿 意 切迫 な どがあ る.
成元 年4月8日
退 院 し, 外来 に て前立 腺肥 大症 に対 し
てgestonorone
caproateを12週 投与 し, 現 在 はchlor-
madinone
acetateの み で治i療して い る. 考
1). 年 齢 は27歳 か ら68歳, 平 均46. 6歳 で, 尿 路性 器症
理学 的所 見で は直 腸診 で の拍 動性腫 瘤 の触知 と下 腹
察
部 を中 心 とす る血管 雑音 の聴 取 が重要 で, そ れぞ れ5
動 静脈痩 は毛細血 管 を介 さな いで動脈 と静脈 とが直 接 交 通す るもので, Taylor9)に よれぼ, 海綿 状血管 腫 と の違 い は血 管 の大 きさだ けで あ り, 動 静脈痩 は多 くの
例 及 び3例 にみ られて い る. 一 般 に動 静脈痩 で は循 環系 の 末梢抵 抗 の減弱 か ら,
血 液 が 通 過 す る血 管 腫 で あ る と して い る. Szilagyi
静脈 還流 量 の増 加 と高心 拍 出量 とな って左 心肥 大 が起 こ り, 最 終的 には高 心拍 出量 性心 不全 とな る とされ て
ら10)による と先天 性動 静脈痩 は胎 生期 の初 期 の段 階 で
い る. しか しGomesら12)が
発 生 が止 ま って, 小 動脈 や小 静脈 が形成 され なか った
骨 盤 内動 静脈 痩 で は全 身循 環 系 へ の影 響 は稀 な よ う
ときに生ず る. も し毛 細血 管 の形成 が起 こ らない うち
で, われ われ の症 例 に のみ高 血圧 や心 室性期 外収 縮 が
に発生 が停 止 した場合 に血 管腫 が生 ず る. 血 管腫 は比
み られ てい る.
較 的若 年者 に発 見 され, 膀 胱血 管腫 で もそ の半数 は20 歳 未満 で 肉眼的血 尿 を発症 す る と述 べ てい る4). 骨盤 内動 静脈痩 には先天 性 と後 天 性 があ るが, 後天
述 べ て い る よ うに先 天 性
診 断 は血 管 造影 で確 定 す るが, CTやMRIは
周辺臓
器へ の波 及程 度 や治療 後 のfollow upに 極 めて有 用 で あ る. 膀胱 鏡 で は と きに灰 白色 ない し青 色調 の腫 瘤状
性 の原 因 として外 傷, 骨盤 内手 術, 妊娠, 分娩 な どが
病変 がみ られ るが3)4),経尿 道 的生検 は強 い出血 をみ,
あ る7).本 症 は成 人以 降 で発見 され るた め, 女 性 の場 合 には妊 娠, 分娩後 に発 症す る例 が多 く, 先 天 性 と後 天
止血 に難 渋す る ことがあ るの で安 易 に行 っては な らな
性 の鑑 別 は困難 であ る11).一 方, 男性 で は外傷 や骨 盤内
血 を起 こ して大量 の輸 血 を必要 と して お り, これ も禁
手 術 の既 往 が なけれ ぼ先天 性 と診 断 され て い る. また
忌 とすべ きで あ る.
主 症状 も女 性で は性器 出血 で産婦 人 科医 を受 診す る こ 表1
い. また 前立 腺 針 生検 が1例8)に 行 われ て い るが大 出
治療 は主 流 入血 管 の塞栓 や結 紮 が中心 で, 完全 な摘
男性先天性骨盤内動静脈痩
246
除 は困難 で あ る. 主流 入血管 は内腸 骨動脈 が6例,
Unusual
下
腹壁 動脈 が4例 で, そ の他 に外腸 骨 動脈 の分 枝 や正 中 仙骨 動脈, 上痔 核動脈 な どが付随 して流入 血管 とな る. また 塞栓術 や結 紮術 を施 行 した後 で も, さ らに深 大腿
3)
動 脈, 上痔 核動 脈, 腰動脈, 正 中回旋 大腿 動脈 な どが 流 入血 管 となって再 発す る ことが あ り3)5),長期 のfollow upが 必要 で あ る. 摘 除術 は4例3)∼5)7)に 行われて
4)
い るが, この場 合 で も将 来再 発す る危 険性 が あ る. そ の理 由は先 天性 動静脈 痩 は画 像診 断上 で示 され る範 囲 に止 ま らず 周囲 の軟部 組織 や 骨 に も病 変 は及 んで い る
5)
可 能 性 が あ るた め で あ る. 膀 胱 生 検 が 施 行 され た2 例3)4)でも海綿状 血管 腫 が検 出 されて お り, 本病 変 の完 全 摘除 に は周辺臓 器 の合併 切 除が必 要 で あ る ことを示 して い る. した が って先天 性骨 盤動 静脈 痩 は塞 栓術 や
6)
結 紮術 を第一 に考 慮 し, 根 治 的摘 除術 は病 変 が非常 に 限局 してい る症例 に 限 るべ きであ る と思 う. われわ れ の症例 で も右 内腸骨 動脈 と外 腸 骨動脈 の分
7)
枝 を結紮 した のみ で は, 依 然 として動 静脈痩 は残 存 し て い る. しか し動 静脈痩 に よる心負 荷 が原 因 と考 え ら れ る心室 性期 外収縮 は術 後 に消 失 して お り, さ らに残
8)
尿量 の減 少, 尿路感 染症 の消失 な どか ら結紮 術 のみ で も充 分 な治療 効果 はあ った もの と考 えてお り, 今後 も 再発 した場 合 は結紮 術や 塞栓 術 を行 う予 定 であ る. 本例 で 治療上 の も う一 つ の問題 点 は前 立腺 肥大 症へ の対 処 で あ るが, TUR-Pを
施 行 し心 停 止 を起 こす ほ
9)Taylor,
どの大 出血 を みた 例8)があ り, 前立 腺 肥 大症 に対 して も保存 的療 法 に頼 らざるを え ない と考 え る. しか し繰 り返す 出血 な ど生命 を脅 かす と考 え られ る場 合 には,
11)
本邦第 一例 目 と思わ れ る男 性先 天性 骨盤 内動 静脈 痩 文 献 1) MacIntyre, R. S.: Abdominal aortography. Rad. Clin. N. Amer., 2, 425-445, 1964, 2) Berner, R. C., Cox, E.F. and Buxton, R.W.:
Vascular
system.
Lippincott,
Philadelphia),
D. E.,
Hageman,
語
につ いて報告 し, 文献 的考 察 を加 えた.
fistulae
involving
he-
surgery
in
Clinical
and
reticulo-
Surgery(J.
1968.
B.
[文 献4)よ
り 引
用]
胱 半切 除 を施行 して い る よ うに, 周辺 臓器 の合併切 除 結
G. W.:
endothelial
10)Szilagyi,
Rosenbergら4)が 動静脈 痩 の摘 除 と前 立腺 全 摘 及 び膀 を行わ な けれ ぼな らな いか も しれ な い.
arteriovenous
patic artery, portal vein and internal iliac vessels: Case reports and a review of the literature. Amer. Surg., 33, 276-282, 1967, Mitty, H. A., Baron, M. G. and Jacobson, J. H.: Pelvic arteriovenous malformations. Amer. J. Roentgen., 102, 427-430, 1968, Rosenberg, J., Golimbu, M., Suarez, J. and Morales, P.: Congenital arteriovenous malformation of the bladder. J. Urol., 109, 605-608, 1973, Neifeld, J. P., Doppman, J. L. and Chretien, P. B.: Congenital pelvic arteriovenous fistulas Report of a case and review of the literature. J. Urol., 114, 648-652, 1975, Palmaz, J. C., Newton, T. H., Reuter, S. R. and Bookstein, J. J.: Particulate intraarterial embolization in pelvic arteriovenous malformations. Amer. J. Roentgen., 137, 117-122, 1981, Kurello, L.J., Kopchick, J. H., Irwin, J. L. and Bursch, L.: Congenital pelvic arteriovenous malformation. Urology, 27, 165-167, 1986, Siegelbaum, M. H., Samaha, A.M., Gerber, W. L., White, J. V., Friedman, AC., Seidmon, E.J. and Kendall, A. R.: Congenital pelvic arteriovenous malformation with massive prostatic hemorrhage: A case report. J. Urol., 141, 382-384, 1989,
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111,
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Arterio-
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受 理)