MOOREN'S ULCER IN IBADAN, SOUTHWEST NIGERIA L'ULCERE DE MOOREN A IBADAN, SUD-OUEST NIGERIA *Fasina O, Ogundipe AO, Ezichi EI Abstract Background: Mooren's ulcer has been described as an idiopathic, painful, relentless, peripheral, chronic ulcerative keratitis that progresses circumferentially and centrally, with an unusual geographical presentation and distribution. Aim: To review the demographic and clinical characteristics of patients with Mooren's ulcer at University College Hospital, Ibadan, Nigeria over seven years, and, the outcome of treatment. Study design: A retrospective case series Methods: Medical records of all patients with Mooren's ulcer seen in the Eye Clinic, University College Hospital, Ibadan, South-west Nigeria between January 2007 and December 2013 were reviewed. Results: Thirty-one eyes of 23 patients, (18 males, overall mean age of all patients 30.9 ±16.6 years) were affected with Mooren's ulcer. The right eye was involved in nine (39.1%) patients while eight (34.8%) patients had bilateral lesions. Most common presenting symptoms were redness and pain, with an average of 6.8 clock hour-limbal involvement. All patients received topical and systemic steroids, while eight patients with severe disease, or poor response to treatment with steroids, received systemic methotrexate or cyclophosphamide. Surgical treatment with conjunctivectomy and cryotherapy was undertaken in 14 (60.9%) patients (21 eyes) who had a minimum follow-up period of eight weeks, while those presenting with perforation also had scleral patch graft or direct repair. The ulcer healed with varying degrees of corneal opacity in 18 (85.7%) of the 21 eyes, while the remaining three eyes developed descemetocele, anterior staphyloma or corneal perforation. Large proportion (76.2%) of eyes maintained their presenting acuity. Conclusion: Mooren's ulcer remains an uncommon disease in Ibadan, South-west Nigeria, and the clinical presentation is as recorded in other parts of the West African sub-region. Systemic immunosuppression with methotrexate and scleral patch graft appear to give good outcome in patients presenting with severe ulceration and/or perforation. Keywords: Mooren's ulcer, Presentation, Management, Outcome, Ibadan, Nigeria. Résumé Contexte: L'ulcère de Mooren a été décrit comme un idiopathique, douloureux, impitoyable, périphérique, kératite chronique ulcérative qui progresse de manière circonférentielle et centrale, avec une présentation et distribution géographique inusuelle. Objective: Pour faire un article sur les caractéristiques démographique et clinique des patients avec l'ulcère de Mooren au Collège Hospitalier Universitaire (CHU), Ibadan, Nigeria sur une période de sept ans, et le résultat du traitement. Dessin d'étude : Une série de cas rétrospective. Méthodes : Les Carnets médicaux de touts patients avec l'ulcère de Mooren vu à la Clinique de l'œil, Collège Hospitalier Universitaire (CHU), Ibadan, Sud-ouest, Nigeria entre Janvier 2007 et Décembre 2013 étaient pris en compte. Résultats : Trente et un yeux de 23 patients (18 de gendre mâle, âge moyen total de touts patients 30,9 16,6 ans) étaient affectés avec l'ulcère de Mooren. L'œil droit était impliqué dans neuf (39,1%) patients tandis que huit (34,8%) patients avaient des lésions bilatérales. Les symptômes les plus communs étaient la rougeur et la douleur, avec une implication moyenne de 6,8 heures-limbique. Touts patients reçurent des stéroïdes topiques et systémiques, tandis que huit patients avec mal sévère, ou pauvre réponse au traitement avec stéroïdes, reçurent methotrexate systémique ou cyclophosphamide. Traitement chirurgical avec conjonctivectomie et cryothérapie était entrepris dans 14 (60,9%) patients (21 yeux) qui avaient une période de suivie minimum de huit semaines, tandis que ceux présentant avec perforation avaient aussi des raccommodassions de greffe scléral ou réparation directe. L'ulcère guérissait avec des degrés variés d'opacité de la cornée dans 18 (85,7%) des 21 yeux, tandis que les trois yeux restants développaient descemetocele, staphylome antérieur ou perforation de la cornée. Une large proportion (76,2%) des yeux maintenaient leur présentant acuité.
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Conclusion: L'ulcère de Mooren demeure une maladie non commune à Ibadan, Sud-ouest Nigeria, la présentation clinique est telle que recordée dans les autres parties de la sous-région Ouest Africaine. Immunosuppression systémique avec methrotrexate et raccommodassions de greffe scléral semblent donner bon résultat dans les patients présentant avec sévère ulcération et/ou perforation. Mots Clé: Ulcère de Mooren, Présentation, Administration, Résultat, Ibadan, Nigeria.
Introduction Mooren's ulcer was first described by Bowman in 18491 and later as a clinical entity in 18632. It is a chronic, painful peripheral ulceration of the cornea, largely of unknown etiology occurring in complete absence of any systemic disease that could be responsible for the progressive 3 destruction of the cornea . It is strictly a peripheral ulcerative keratitis (PUK), with no associated scleritis, occurring more commonly in Southern and Central Africa, China, and the Indian subcontinent, but rarely in the northern hemisphere4. Mooren's ulcer can occur in any age group, and has been described in a threeyear-old child5 but, mostly, males between 40 and 70 years of age are affected6. Wood and 7 Kaufmann described two clinical types of Mooren's ulcer. The unilateral type, affecting older individuals, presents with mild to moderate symptoms and responds well to treatment; while the bilateral type is associated with greater pain, responds poorly to therapy and affects younger individuals. However, a more recent classification8 groups Mooren's ulcer into three based on their clinical features, anterior segment fluorescein angiography and response to treatment. The unilateral ulceration is usually painful, progressive, with non-perfusion of superficial vascular plexus, and affects elderly individuals; while the bilateral aggressive lesion progresses *Fasina O, Ogundipe AO, Ezichi EI Department of Ophthalmology, University College Hospital/University of Ibadan, Ibadan, Nigeria. E-mail:[email protected] *Correspondence Grant support: None Subvention: Aucun Conflict of interest: None Conflit d'intérêts: Aucun
Introduction L'ulcère de Mooren était décrit pour la 1 première fois par Bowman en 1849 et plus tard comme une entité clinique en 18632. C'est une ulcération chronique douloureuse périphérique de la cornée, largement d'étiologie inconnue survenant dans l'absence complète de toute maladie systémique qui pourrait être responsable pour la destruction progressive de la cornée3. C'est strictement une kératite ulcérative périphérique (KUP), avec aucun sclérote associée, survenant plus communément en Afrique Australe et Centrale, Chine, et les sous-continents Indiens, mais rarement dans l'hémisphère du nord4. L'ulcère de Mooren peut survenir en tout groupe d'âge, et a été décrite dans un enfant âgé de trois ans5 mais, le plus souvent, les hommes entre l'âge de 40 et 70 ans sont affectés6. Wood et Kaufmann7 décrivirent deux types cliniques de l'ulcère de Mooren. Le type unilatéral, affectant les individus les plus âgés, présente avec symptômes doux à modérés et répond bien au traitement ; tandis que le type bilatéral est associé avec plus grande douleur, répond pauvrement à la thérapie et affecte les individus les plus jeunes. Toutefois, une plus récente classification groupe l'ulcère de Mooren en trois basés sur leurs caractéristiques clinique, segment antérieur d'angiographie fluorescéine et réponse au traitement. L'ulcération unilatérale est usuellement douloureuse, progressive, avec non-perfusion du plexus vasculaire superficiel, et affecte les individus âgés ; tandis que la lésion agressive bilatérale progresse de manière circonférentielle et centrale, avec coulage vasculaire et formation de nouveau vaisseau à la base de l'ulcère, et, affecte les plus jeunes individus. L'ulcération indolente bilatérale, de
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circumferentially and centrally, with vascular leakage and new vessel formation at the base of the ulcer, and, affects younger individuals. The bilateral indolent ulceration, on the other hand, progresses circumferentially, with minimal inflammatory response, extension of new vessels to base of ulcer, and, affects middle-aged individuals. Treatment of Mooren's ulcer is generally difficult due to its uncertain etiology, variable presentation and unusual geographical distribution8. There are few studies9-11 on Mooren's ulcer in 10 Nigeria, and the last report in South-west Nigeria was over two decades ago consisting of five case series. Hence, this study aims at reviewing the demographic and clinical characteristics of patients with Mooren's ulcer at University College Hospital (UCH), Ibadan, South-west Nigeria and the outcome of treatment. Methods The medical records of all patients diagnosed with Mooren's ulcer at the Eye Clinic of UCH, Ibadan, South-west Nigeria between January 2007 and December 2013 were reviewed. An average of 100 new patients are seen weekly at the Eye Clinic of UCH, Ibadan with various ocular diseases. Information retrieved from the medical records include patients' demographics, presenting complaints, duration of symptoms, presenting visual acuity, laterality, degree and extent of ulcer, treatment received, outcome of treatment and duration of follow-up. The diagnosis of Mooren's ulcer was made clinically based on typical features of painful progressive peripheral corneal ulceration with steep undermined leading and central edge, no sclera involvement and absence of other ocular infections or systemic diseases. Ethical clearance was received from the Hospital Ethical Review Committee.
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l ' a u t re c ô té , p ro g re s s e d e m a n i è re circonférentielle, avec réponse inflammatoire minimale, extension de nouveaux vaisseaux à la base de l'ulcère, et, affecte les individus d'âges moyens. Le traitement de l'ulcère de Mooren est généralement difficile dût à son étiologie incertaine, présentation variable et distribution 8 géographique inusuelle . 9-11
Il y a peu d'etudes sur l'ulcère de Mooren au Nigeria, et le dernier rapport10 au Sud-ouest du Nigeria consistant de cinq cas de séries était il y a plus de deux décennies. C'est pourquoi cette étude vise à faire un article sur les caractéristiques démographique et clinique des patients avec l'ulcère de Mooren au Collège Hospitalier Universitaire (CHU), Ibadan, Nigeria sur une période de sept ans, et le résultat du traitement. Méthodes Les carnets médicaux de touts patients diagnostiqués avec l'ulcère de Mooren vu à la Clinique de l'œil, Collège Hospitalier Universitaire (CHU), Ibadan, Sud-ouest, Nigeria entre Janvier 2007 et Décembre 2013 étaient pris en compte. Une moyenne de 100 nouveaux patients sont vu chaque semaine à la Clinique de l'œil du CHU, Ibadan avec divers maladies oculaires. Les informations recouvrées des carnets médicaux comprenaient les données démographiques des patients, plaintes présentées, durée des symptômes, acuité visuelle présentée, latéralité, degré et portée de l'ulcère, traitement reçu, résultat du traitement et durée de suivies. Le diagnostique de l'ulcère de Mooren était fait cliniquement sur les caractéristiques types à la douleur progressive de l'ulcération périphérique du cornée avec bord principal et central miné raide, aucune implication de sclérote et absence des autres infections oculaires ou maladies systémiques. La permission éthique de mené cette étude était reçue Comité Hospitalier de Revu Ethique.
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Statistical analysis Statistical analysis was performed on collected data with the aid of Statistical Package for Social Sciences version 15 software (SPSS Inc, Chicago IL., and USA) for exploratory and statistical analysis. Descriptive statistics such as means and standard deviations were used to summarize quantitative variables while categorical variables were summarized with proportions. The Pearson chi square test was used to investigate associations between any two categorical variables while the Mc-Nemar chi-square was used to investigate the change in proportion between pre-treatment and posttreatment visual acuity. All tests were declared significant at the 5% level of significance. Results Twenty-three patients (31 eyes) were seen during the study period. Eighteen were male (M: F = 3.6: 1), and age ranged from 16 to 79 years with an overall mean of 30.9 ±16.6 years. Males had a lower mean age (27.3 ± 14.4 years) compared with females (43.6 ± 19.2 years), but this was not statistically significant (p = 0.05); while patients with unilateral lesions had a significantly lower mean age (24.3 ± 6.8 years) than those with bilateral lesions (43.1 ± 22.6 years) (t= -3.033, df = 21, p = 0.006).
Analyse statistique L'analyse statistique était exécutée sur les données recueillies avec l'aide de l'Emballage Statistique pour les Sciences Sociales version 15 (SPSS Inc., Chicago IL, et USA) pour les analyses exploratoire et statistique. Les statistiques descriptives telles que les moyennes et déviations standards étaient utilisées pour résumer les variables quantitatives tandis que les variables catégoriques étaient résumées avec les proportions. Le test du Chi carré de Pearson était utilisé pour investiguer les associations entre touts deux variables catégoriques tandis que le Chi carré de Mc-Nemar était utilisé pour investiguer le changement en proportion entre prétraitement et post-traitement acuité visuelle. Touts tests étaient déclarés significatifs au niveau de 5% de signifiance. Résultats Vingt-trois patients (31 yeux) étaient vus durant la période d'étude. Dix-huit étaient des hommes (H : F = 3,6 : 1), et l'âge rangeait de 16 à 79 ans avec âge moyen total de touts patients 30,9+16,6 ans. Les hommes avaient un âge moyen plus bas (27,3+14,4 ans) comparés avec les femmes (43,6+19,2 ans), mais ceci n'était statistiquement significatif (p=0,05) ; tandis que les patients avec les lésions unilatérales avaient un signifiant âge moyen plus bas (24,3+6,8 ans) que ceux avec les lésions bilatérales (43,1+22,6 ans) (t= -3,033 ; df=21, p=0,006).
The right eye was involved in nine (39.1%) patients while eight (34.8%) patients had bilateral lesions. The presenting symptoms in the patients are shown in table 1. Nineteen (82.6%) patients presented with redness and 18 (78.3%) with pain. Figure 1 shows the clinical picture of a patient with the typical features of Mooren's ulcer who presented with perforation. The average duration of symptoms at presentation in the patients was 12.5 ± 10.9 weeks (median 8 weeks, range 1-40 weeks)
L'œil droit était impliqué dans neuf (39,1%) patients tandis que huit (34,8%) patients avaient des lésions bilatérales. Les symptômes présentant sont montrés dans la table 1. Dixneuf (82,6%) patients présentaient avec la rougeur et 18 (78,3%) avec la douleur. La figure 1 montre l'image clinique d'un patient avec les caractéristiques types de l'ulcère de Mooren qui présentait avec perforation. La durée moyenne des symptômes au temps de présentation des patients était 12,5+10,9 semaines (médian de 8 semaines, range de 1 – 40 semaines).
Twelve (38.7%) eyes of 12 patients had perforated corneas at presentation, four of which were in patients with bilateral ulceration. Ulceration was limited to one quadrant of the limbus in six (19.4%) eyes, while all four
Douze (38,7%) yeux de 12 patients avaient les cornées perforées au temps de présentation, quatre desquels étaient dans des patients avec l'ulcération bilatérale. L'ulcération était limitée a un quadrant des limbes dans six (19,4%) yeux, tandis que touts les quatre quadrants étaient
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quadrants were involved in 10 (32.3%) eyes Table 2. An average of 6.8 ± 3.4 clock hours of the limbus was involved in the ulceration in all 31 eyes with the temporal quadrant most affected in 28 (90.3%) eyes and the superior quadrant the least in five (16.1%) eyes (Figure 2). Visual acuity at presentation was >6/18 in nine (29.0%) eyes while four (12.9%) eyes had
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Conclusion: L'ulcère de Mooren demeure une maladie non commune à Ibadan, Sud-ouest Nigeria, la présentation clinique est telle que recordée dans les autres parties de la sous-région Ouest Africaine. Immunosuppression systémique avec methrotrexate et raccommodassions de greffe scléral semblent donner bon résultat dans les patients présentant avec sévère ulcération et/ou perforation. Mots Clé: Ulcère de Mooren, Présentation, Administration, Résultat, Ibadan, Nigeria.
Introduction Mooren's ulcer was first described by Bowman in 18491 and later as a clinical entity in 18632. It is a chronic, painful peripheral ulceration of the cornea, largely of unknown etiology occurring in complete absence of any systemic disease that could be responsible for the progressive 3 destruction of the cornea . It is strictly a peripheral ulcerative keratitis (PUK), with no associated scleritis, occurring more commonly in Southern and Central Africa, China, and the Indian subcontinent, but rarely in the northern hemisphere4. Mooren's ulcer can occur in any age group, and has been described in a threeyear-old child5 but, mostly, males between 40 and 70 years of age are affected6. Wood and 7 Kaufmann described two clinical types of Mooren's ulcer. The unilateral type, affecting older individuals, presents with mild to moderate symptoms and responds well to treatment; while the bilateral type is associated with greater pain, responds poorly to therapy and affects younger individuals. However, a more recent classification8 groups Mooren's ulcer into three based on their clinical features, anterior segment fluorescein angiography and response to treatment. The unilateral ulceration is usually painful, progressive, with non-perfusion of superficial vascular plexus, and affects elderly individuals; while the bilateral aggressive lesion progresses *Fasina O, Ogundipe AO, Ezichi EI Department of Ophthalmology, University College Hospital/University of Ibadan, Ibadan, Nigeria. E-mail:[email protected] *Correspondence Grant support: None Subvention: Aucun Conflict of interest: None Conflit d'intérêts: Aucun
Introduction L'ulcère de Mooren était décrit pour la 1 première fois par Bowman en 1849 et plus tard comme une entité clinique en 18632. C'est une ulcération chronique douloureuse périphérique de la cornée, largement d'étiologie inconnue survenant dans l'absence complète de toute maladie systémique qui pourrait être responsable pour la destruction progressive de la cornée3. C'est strictement une kératite ulcérative périphérique (KUP), avec aucun sclérote associée, survenant plus communément en Afrique Australe et Centrale, Chine, et les sous-continents Indiens, mais rarement dans l'hémisphère du nord4. L'ulcère de Mooren peut survenir en tout groupe d'âge, et a été décrite dans un enfant âgé de trois ans5 mais, le plus souvent, les hommes entre l'âge de 40 et 70 ans sont affectés6. Wood et Kaufmann7 décrivirent deux types cliniques de l'ulcère de Mooren. Le type unilatéral, affectant les individus les plus âgés, présente avec symptômes doux à modérés et répond bien au traitement ; tandis que le type bilatéral est associé avec plus grande douleur, répond pauvrement à la thérapie et affecte les individus les plus jeunes. Toutefois, une plus récente classification groupe l'ulcère de Mooren en trois basés sur leurs caractéristiques clinique, segment antérieur d'angiographie fluorescéine et réponse au traitement. L'ulcération unilatérale est usuellement douloureuse, progressive, avec non-perfusion du plexus vasculaire superficiel, et affecte les individus âgés ; tandis que la lésion agressive bilatérale progresse de manière circonférentielle et centrale, avec coulage vasculaire et formation de nouveau vaisseau à la base de l'ulcère, et, affecte les plus jeunes individus. L'ulcération indolente bilatérale, de
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Il y a peu d'etudes sur l'ulcère de Mooren au Nigeria, et le dernier rapport10 au Sud-ouest du Nigeria consistant de cinq cas de séries était il y a plus de deux décennies. C'est pourquoi cette étude vise à faire un article sur les caractéristiques démographique et clinique des patients avec l'ulcère de Mooren au Collège Hospitalier Universitaire (CHU), Ibadan, Nigeria sur une période de sept ans, et le résultat du traitement. Méthodes Les carnets médicaux de touts patients diagnostiqués avec l'ulcère de Mooren vu à la Clinique de l'œil, Collège Hospitalier Universitaire (CHU), Ibadan, Sud-ouest, Nigeria entre Janvier 2007 et Décembre 2013 étaient pris en compte. Une moyenne de 100 nouveaux patients sont vu chaque semaine à la Clinique de l'œil du CHU, Ibadan avec divers maladies oculaires. Les informations recouvrées des carnets médicaux comprenaient les données démographiques des patients, plaintes présentées, durée des symptômes, acuité visuelle présentée, latéralité, degré et portée de l'ulcère, traitement reçu, résultat du traitement et durée de suivies. Le diagnostique de l'ulcère de Mooren était fait cliniquement sur les caractéristiques types à la douleur progressive de l'ulcération périphérique du cornée avec bord principal et central miné raide, aucune implication de sclérote et absence des autres infections oculaires ou maladies systémiques. La permission éthique de mené cette étude était reçue Comité Hospitalier de Revu Ethique.
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Statistical analysis Statistical analysis was performed on collected data with the aid of Statistical Package for Social Sciences version 15 software (SPSS Inc, Chicago IL., and USA) for exploratory and statistical analysis. Descriptive statistics such as means and standard deviations were used to summarize quantitative variables while categorical variables were summarized with proportions. The Pearson chi square test was used to investigate associations between any two categorical variables while the Mc-Nemar chi-square was used to investigate the change in proportion between pre-treatment and posttreatment visual acuity. All tests were declared significant at the 5% level of significance. Results Twenty-three patients (31 eyes) were seen during the study period. Eighteen were male (M: F = 3.6: 1), and age ranged from 16 to 79 years with an overall mean of 30.9 ±16.6 years. Males had a lower mean age (27.3 ± 14.4 years) compared with females (43.6 ± 19.2 years), but this was not statistically significant (p = 0.05); while patients with unilateral lesions had a significantly lower mean age (24.3 ± 6.8 years) than those with bilateral lesions (43.1 ± 22.6 years) (t= -3.033, df = 21, p = 0.006).
Analyse statistique L'analyse statistique était exécutée sur les données recueillies avec l'aide de l'Emballage Statistique pour les Sciences Sociales version 15 (SPSS Inc., Chicago IL, et USA) pour les analyses exploratoire et statistique. Les statistiques descriptives telles que les moyennes et déviations standards étaient utilisées pour résumer les variables quantitatives tandis que les variables catégoriques étaient résumées avec les proportions. Le test du Chi carré de Pearson était utilisé pour investiguer les associations entre touts deux variables catégoriques tandis que le Chi carré de Mc-Nemar était utilisé pour investiguer le changement en proportion entre prétraitement et post-traitement acuité visuelle. Touts tests étaient déclarés significatifs au niveau de 5% de signifiance. Résultats Vingt-trois patients (31 yeux) étaient vus durant la période d'étude. Dix-huit étaient des hommes (H : F = 3,6 : 1), et l'âge rangeait de 16 à 79 ans avec âge moyen total de touts patients 30,9+16,6 ans. Les hommes avaient un âge moyen plus bas (27,3+14,4 ans) comparés avec les femmes (43,6+19,2 ans), mais ceci n'était statistiquement significatif (p=0,05) ; tandis que les patients avec les lésions unilatérales avaient un signifiant âge moyen plus bas (24,3+6,8 ans) que ceux avec les lésions bilatérales (43,1+22,6 ans) (t= -3,033 ; df=21, p=0,006).
The right eye was involved in nine (39.1%) patients while eight (34.8%) patients had bilateral lesions. The presenting symptoms in the patients are shown in table 1. Nineteen (82.6%) patients presented with redness and 18 (78.3%) with pain. Figure 1 shows the clinical picture of a patient with the typical features of Mooren's ulcer who presented with perforation. The average duration of symptoms at presentation in the patients was 12.5 ± 10.9 weeks (median 8 weeks, range 1-40 weeks)
L'œil droit était impliqué dans neuf (39,1%) patients tandis que huit (34,8%) patients avaient des lésions bilatérales. Les symptômes présentant sont montrés dans la table 1. Dixneuf (82,6%) patients présentaient avec la rougeur et 18 (78,3%) avec la douleur. La figure 1 montre l'image clinique d'un patient avec les caractéristiques types de l'ulcère de Mooren qui présentait avec perforation. La durée moyenne des symptômes au temps de présentation des patients était 12,5+10,9 semaines (médian de 8 semaines, range de 1 – 40 semaines).
Twelve (38.7%) eyes of 12 patients had perforated corneas at presentation, four of which were in patients with bilateral ulceration. Ulceration was limited to one quadrant of the limbus in six (19.4%) eyes, while all four
Douze (38,7%) yeux de 12 patients avaient les cornées perforées au temps de présentation, quatre desquels étaient dans des patients avec l'ulcération bilatérale. L'ulcération était limitée a un quadrant des limbes dans six (19,4%) yeux, tandis que touts les quatre quadrants étaient
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quadrants were involved in 10 (32.3%) eyes Table 2. An average of 6.8 ± 3.4 clock hours of the limbus was involved in the ulceration in all 31 eyes with the temporal quadrant most affected in 28 (90.3%) eyes and the superior quadrant the least in five (16.1%) eyes (Figure 2). Visual acuity at presentation was >6/18 in nine (29.0%) eyes while four (12.9%) eyes had
