Rec¸u le : 3 juillet 2013 Accepte´ le : 20 fe´vrier 2014 Disponible en ligne 31 mars 2014
Disponible en ligne sur
ScienceDirect www.sciencedirect.com
Fait clinique
Anastomoses syste´mo-pulmonaires : une cause rare d’he´moptysie massive Systemic pulmonary anastomosis: A rare cause of massive hemoptysis E. Gachelina,*, S. Martineza, M. Davida, N. Colavolpeb, J.-Y. Gaubertc, J.-C. Dubusa a Unite´ de me´decine infantile, CHU Timone-Enfants, boulevard Jean-Moulin, 13385 Marseille cedex 5, France b Unite´ de radiologie pe´diatrique, CHU Timone-Enfants, boulevard Jean-Moulin, 13385 Marseille cedex 5, France c Unite´ de radiologie et d’imagerie me´dicale, CHU Timone-Adultes, boulevard Jean-Moulin, 13385 Marseille cedex 5, France
Summary
Re´sume´
We report on the case of a 15-year-old boy with massive hemoptysis caused by anastomosis between bronchial and pulmonary arteries, successfully treated with embolization. No similar case was found in the literature, likely because of the high mortality rate of this type of malformation. ß 2014 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.
Nous rapportons le cas d’un adolescent hospitalise´ pour une he´moptysie massive secondaire a` des anastomoses syste´mo-pulmonaires directes traite´es avec succe`s par embolisation. A` notre connaissance, aucun autre cas n’a e´te´ rapporte´ dans la litte´rature, probablement du fait du caracte`re le´tal de ce type de malformation. ß 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.
1. Introduction
2. Observation
L’he´moptysie est de´finie comme l’expectoration de sang rouge vif, issue des voies ae´riennes infe´rieures. Contrairement a` l’adulte, ce phe´nome`ne est rare chez l’enfant et repre´sente une difficulte´ diagnostique [1–3]. Dans la majorite´ des cas, l’he´moptysie est minime et sans risque vital. En revanche, elle est conside´re´e comme massive, repre´sentant un risque vital, si le volume est supe´rieur a` 8 mL/kg/24 h ou 200 mL/24 h [1–3]. Nous rapportons l’observation d’un adolescent ayant pre´sente´ une he´moptysie massive de cause rare.
Cet adolescent de 15 ans avait e´te´ transfe´re´ dans notre unite´ pour la prise en charge d’une he´moptysie massive, e´value´e a` 700 mL, d’apparition brutale. A` l’interrogatoire, on avait identifie´ ni ante´ce´dent personnel, ni consommation de tabac ou cannabis. Sa me`re souffrait d’un lupus e´rythe´mateux disse´mine´ et sa tante maternelle d’un syndrome des anti-phospholipides. A` l’examen, l’he´modynamique e´tait conserve´e (tension arte´rielle [TA] 100/68 mmHg, pouls 72 c/min) et on avait note´ une diminution du murmure ve´siculaire a` droite. La saturation pulse´e en oxyge`ne e´tait de 90 % en air ambiant. Le traitement avait associe´ une oxyge´nothe´rapie (1 L/minute), une perfusion avec un solute´ de re´hydratation, de l’acide tranexamique et une supple´mentation martiale. La concentration d’he´moglobine e´tait de 14 g/dL initialement, puis de 11,4 g/dL a` la 4e heure et de 9,8 g/dL a` 36 heures, se stabilisant ensuite. Le bilan de coagulation (taux de prothrombine [TP],
* Auteur correspondant. Unite´ de pneumologie pe´diatrique, CHU Timone-Enfants, 264, rue Saint-Pierre, 13385 Marseille cedex 5, France. e-mail : [email protected] (E. Gachelin). http://dx.doi.org/10.1016/j.arcped.2014.02.018 Archives de Pe´diatrie 2014;21:493-496 0929-693X/ß 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.
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E. Gachelin et al.
temps de ce´phaline active´e [TCA], facteurs de coagulation, facteur de Willebrand, facteur V de Leiden, prote´ines C et S) e´tait normal. Sur la radiographie pulmonaire, il existait des opacite´s alve´olaires bilate´rales. L’angio-scanner thoracique avait confirme´ l’he´morragie alve´olaire diffuse pre´dominant dans le lobe infe´rieur droit, avec une discre`te dilatation de l’arte`re bronchique droite. La fibroscopie bronchique avait re´ve´le´ une he´morragie intra-alve´olaire sans saignement actif. Une image d’allure vasculaire a` la face poste´rieure du tronc interme´diaire avait e´te´ note´e, faisant e´voquer une arte`re bronchique sous-muqueuse. Le lavage broncho-alve´olaire e´tait riche en he´maties (95 % d’he´maties sur 2300 e´le´ments/mm3, absence de side´rophages). Aucun germe n’avait e´te´ mis en e´vidence. Devant la gravite´ du tableau clinique initial et l’image endoscopique, une arte´riographie (fig. 1) avait e´te´ re´alise´e confirmant l’hypertrophie de l’arte`re bronchique droite et mettant en e´vidence des anastomoses syste´mopulmonaires directes. Une embolisation de ce territoire arte´riel avait alors e´te´ re´alise´e a` l’aide de microspires dans le but d’occlure les anastomoses sans alte´rer la circulation pulmonaire. Le reste du bilan e´tiologique (test de la sueur, recherche de maladie auto-immune, se´rologie aspergillaire, intradermore´action a` la tuberculine [IDR]) s’e´tait ave´re´ ne´gatif. Le retour a` domicile avait e´te´ possible apre`s deux jours de surveillance et un suivi re´gulier avait permis de s’assurer de l’absence de re´cidive de l’he´moptysie. Un angio-scanner re´alise´ six mois plus tard avait retrouve´ le mate´riel d’embolisation visible dans l’arte`re bronchique droite, en arrie`re du tronc bronchique interme´diaire. Le calibre de la partie proximale du tronc bronchique droit paraissait diminue´ par rapport a` celui mesure´ avant embolisation.
3. Discussion Notre observation illustre un cas rare, chez un adolescent, d’he´moptysie massive lie´e a` une anastomose syste´mo-pulmonaire, d’origine tre`s probablement malformative, avec une e´volution favorable suite a` une embolisation arte´rielle bronchique. La difficulte´ chez l’enfant he´moptoı¨que est d’objectiver l’origine bronchique du saignement, d’e´valuer son retentissement et d’en trouver la cause. Dans le cas d’une he´moptysie massive, une prise en charge rapide est ne´cessaire. L’interrogatoire et l’examen doivent rechercher la premie`re cause d’he´moptysie de l’enfant : un processus infectieux (pneumonie ne´crosante, tuberculose, aspergillose, abce`s, bronchectasie) a` l’origine d’une destruction du parenchyme pulmonaire et d’une e´rosion des vaisseaux [1,2,4,5]. Il convient e´galement de rechercher une inhalation de corps e´tranger, une mucoviscidose, une cardiopathie, ou plus exceptionnellement une vascularite, une he´moside´rose pulmonaire, un processus ne´oplasique, une malformation vasculaire ou une cause iatroge`ne (aspirations bronchiques par exemple). Un he´mogramme et un bilan de coagulation
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Archives de Pe´diatrie 2014;21:493-496
Figure 1. Angiographie thoracique : a : hypertrophie de l’arte`re bronchique droite et arcades anastomotiques avec le re´seau arte´riel pulmonaire tre`s nettement hypertrophiques ; b : vaso-occlusion par microspires et occlusion comple`te.
doivent eˆtre rapidement re´alise´s, les pertes sanguines e´tant souvent sous-estime´es chez l’enfant qui a tendance a` de´glutir ses expectorations [1,2]. Initialement, l’urgence est au maintien d’une he´modynamique et d’une oxyge´nation [6]. Certaines e´quipes proposent un traitement par vasopressine intraveineuse (GlypressineW), afin de couvrir le de´lai d’organisation de l’arte´riographie ou traiter certaines he´moptysies de moyenne abondance, mais la posologie en est mal connue chez l’enfant (1 a` 2 ampoules de 1 mg par jour, jusqu’a` 4) et il existe des effets secondaires lie´s a` l’hypertension arte´rielle cause´e par la vasoconstriction diffuse [7]. La radiographie de thorax permet d’e´valuer la se´ve´rite´ et d’aider au diagnostic e´tiologique mais est normale dans 30 a` 50 % des cas [1,8,9]. Elle est donc couramment comple´te´e par un angio-scanner haute re´solution pour tenter de pre´ciser l’origine du saignement [8–10]. Si la cause de l’he´moptysie n’est pas identifie´e et que le saignement est massif ou re´current, une fibroscopie bronchique peut eˆtre discute´e. Cette exploration est controverse´e car sa contribution est variable (visibilite´ parfois modeste, saignement localise´ dans 49 a` 92,9 % des cas), sa re´alisation est difficile quand le patient est instable et elle peut avoir des effets de´le´te`res
He´moptysie massive
Figure 2. Algorithme de prise en charge de l’he´moptysie massive chez l’enfant.
(risque he´morragique avec traitements locaux vasoconstricteurs peu efficaces lors de saignement massif) [9–11]. Quand l’ensemble des investigations est ne´gatif ou si le saignement est re´current, une angiographie bronchique devient ne´cessaire. Elle permet d’identifier le vaisseau en cause puis de proposer une embolisation se´lective de celui-ci pour controˆler le saignement. L’extravasation de produit de contraste est un signe spe´cifique de saignement actif mais n’est observe´ que dans 3,6 a` 10,7 % des cas [11]. Les anomalies vasculaires en cause sont multiples, le plus souvent situe´es au niveau arte´riel bronchique (90–95 % des cas) [11–13]. Elles sont ge´ne´ralement dues au fait que, lors d’hypoxie alve´olaire, d’ische´mie arte´rielle pulmonaire, d’inflammation ou de fibrose pulmonaire, le re´seau arte´riel bronchique ou des vaisseaux syste´miques non bronchiques reprennent en charge le territoire fonctionnel alte´re´. Ce me´canisme pathologique a` l’origine d’arte`res a` haute pression et de shunts syste´mopulmonaires est la principale cause des he´moptysies [6,8,10,11]. A` l’angiographie, une arte`re bronchique hypertrophique et tortueuse, des zones d’hypervascularisation ou ne´ovascularisation, un shunt arte´riel ou veineux pulmonaire peuvent eˆtre visualise´s. De fac¸on plus exceptionnelle, une
malformation vasculaire a` type d’ane´vrysme de l’arte`re bronchique (diame`tre supe´rieur a` 2 mm) ou pulmonaire peut eˆtre observe´e, si l’exploration de la circulation pulmonaire est re´alise´e, ou encore un pseudoane´vrysme arte´riel pulmonaire ou une malformation arte´rioveineuse [11,12]. En cas d’e´chec de l’embolisation, dans de tre`s rares cas, une intervention chirurgicale peut eˆtre ne´cessaire pour re´se´quer la zone pathologique [1,11].
4. Conclusion L’anomalie identifie´e dans le cas de notre observation (anastomose entre une arte`re bronchique et le re´seau syste´mique pulmonaire), sans cause sous-jacente et gue´rie par occlusion avec des microspires, ne semble pas avoir e´te´ rapporte´e a` ce jour, probablement en raison d’un pronostic vital imme´diat extreˆmement pe´joratif. L’he´moptysie massive est rare chez l’enfant [1–3,14]. C’est une urgence the´rapeutique qui ne´cessite une prise en charge pluridisciplinaire telle que nous la proposons sur la fig. 2, au sein de laquelle l’embolisation arte´rielle bronchique est le traitement de premie`re intention.
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E. Gachelin et al.
De´claration d’inte´reˆts [7]
Les auteurs de´clarent ne pas avoir de conflits d’inte´reˆts en relation avec cet article.
[8] [9]
Re´fe´rences [10] [1] [2]
[3]
[4]
[5] [6]
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Gaude GS. Hemoptysis in children. Indian Pediatr 2010;47: 245–54. Batra PS, Holinger LD. Etiology and management of pediatric hemoptysis. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 2001;127: 377–82. Arranz Arana L, Nogue´s Pe´rez A, Mendiola Ruiz R, et al. Hemoptisis amenazante y arteria bronquial aberrante. An Pediatr (Barc) 2011;74:182–6. Sim J, Kim H, Lee H, et al. Etiology of hemoptysis in children: a single institutional series of 40 cases. Allergy Asthma Immunol Res 2009;1:41–4. Coss-Bu JA, Sachdeva RC, Bricker JT, et al. Hemoptysis: a 10-year retrospective study. Pediatrics 1997;100:E7. Lacombe P, El Hajjam M, Desperramons J, et al. He´moptysies : embolisation broncho-pulmonaire. In: Urgences cardio-vasculaires :
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Fait clinique
Anastomoses syste´mo-pulmonaires : une cause rare d’he´moptysie massive Systemic pulmonary anastomosis: A rare cause of massive hemoptysis E. Gachelina,*, S. Martineza, M. Davida, N. Colavolpeb, J.-Y. Gaubertc, J.-C. Dubusa a Unite´ de me´decine infantile, CHU Timone-Enfants, boulevard Jean-Moulin, 13385 Marseille cedex 5, France b Unite´ de radiologie pe´diatrique, CHU Timone-Enfants, boulevard Jean-Moulin, 13385 Marseille cedex 5, France c Unite´ de radiologie et d’imagerie me´dicale, CHU Timone-Adultes, boulevard Jean-Moulin, 13385 Marseille cedex 5, France
Summary
Re´sume´
We report on the case of a 15-year-old boy with massive hemoptysis caused by anastomosis between bronchial and pulmonary arteries, successfully treated with embolization. No similar case was found in the literature, likely because of the high mortality rate of this type of malformation. ß 2014 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.
Nous rapportons le cas d’un adolescent hospitalise´ pour une he´moptysie massive secondaire a` des anastomoses syste´mo-pulmonaires directes traite´es avec succe`s par embolisation. A` notre connaissance, aucun autre cas n’a e´te´ rapporte´ dans la litte´rature, probablement du fait du caracte`re le´tal de ce type de malformation. ß 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.
1. Introduction
2. Observation
L’he´moptysie est de´finie comme l’expectoration de sang rouge vif, issue des voies ae´riennes infe´rieures. Contrairement a` l’adulte, ce phe´nome`ne est rare chez l’enfant et repre´sente une difficulte´ diagnostique [1–3]. Dans la majorite´ des cas, l’he´moptysie est minime et sans risque vital. En revanche, elle est conside´re´e comme massive, repre´sentant un risque vital, si le volume est supe´rieur a` 8 mL/kg/24 h ou 200 mL/24 h [1–3]. Nous rapportons l’observation d’un adolescent ayant pre´sente´ une he´moptysie massive de cause rare.
Cet adolescent de 15 ans avait e´te´ transfe´re´ dans notre unite´ pour la prise en charge d’une he´moptysie massive, e´value´e a` 700 mL, d’apparition brutale. A` l’interrogatoire, on avait identifie´ ni ante´ce´dent personnel, ni consommation de tabac ou cannabis. Sa me`re souffrait d’un lupus e´rythe´mateux disse´mine´ et sa tante maternelle d’un syndrome des anti-phospholipides. A` l’examen, l’he´modynamique e´tait conserve´e (tension arte´rielle [TA] 100/68 mmHg, pouls 72 c/min) et on avait note´ une diminution du murmure ve´siculaire a` droite. La saturation pulse´e en oxyge`ne e´tait de 90 % en air ambiant. Le traitement avait associe´ une oxyge´nothe´rapie (1 L/minute), une perfusion avec un solute´ de re´hydratation, de l’acide tranexamique et une supple´mentation martiale. La concentration d’he´moglobine e´tait de 14 g/dL initialement, puis de 11,4 g/dL a` la 4e heure et de 9,8 g/dL a` 36 heures, se stabilisant ensuite. Le bilan de coagulation (taux de prothrombine [TP],
* Auteur correspondant. Unite´ de pneumologie pe´diatrique, CHU Timone-Enfants, 264, rue Saint-Pierre, 13385 Marseille cedex 5, France. e-mail : [email protected] (E. Gachelin). http://dx.doi.org/10.1016/j.arcped.2014.02.018 Archives de Pe´diatrie 2014;21:493-496 0929-693X/ß 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.
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E. Gachelin et al.
temps de ce´phaline active´e [TCA], facteurs de coagulation, facteur de Willebrand, facteur V de Leiden, prote´ines C et S) e´tait normal. Sur la radiographie pulmonaire, il existait des opacite´s alve´olaires bilate´rales. L’angio-scanner thoracique avait confirme´ l’he´morragie alve´olaire diffuse pre´dominant dans le lobe infe´rieur droit, avec une discre`te dilatation de l’arte`re bronchique droite. La fibroscopie bronchique avait re´ve´le´ une he´morragie intra-alve´olaire sans saignement actif. Une image d’allure vasculaire a` la face poste´rieure du tronc interme´diaire avait e´te´ note´e, faisant e´voquer une arte`re bronchique sous-muqueuse. Le lavage broncho-alve´olaire e´tait riche en he´maties (95 % d’he´maties sur 2300 e´le´ments/mm3, absence de side´rophages). Aucun germe n’avait e´te´ mis en e´vidence. Devant la gravite´ du tableau clinique initial et l’image endoscopique, une arte´riographie (fig. 1) avait e´te´ re´alise´e confirmant l’hypertrophie de l’arte`re bronchique droite et mettant en e´vidence des anastomoses syste´mopulmonaires directes. Une embolisation de ce territoire arte´riel avait alors e´te´ re´alise´e a` l’aide de microspires dans le but d’occlure les anastomoses sans alte´rer la circulation pulmonaire. Le reste du bilan e´tiologique (test de la sueur, recherche de maladie auto-immune, se´rologie aspergillaire, intradermore´action a` la tuberculine [IDR]) s’e´tait ave´re´ ne´gatif. Le retour a` domicile avait e´te´ possible apre`s deux jours de surveillance et un suivi re´gulier avait permis de s’assurer de l’absence de re´cidive de l’he´moptysie. Un angio-scanner re´alise´ six mois plus tard avait retrouve´ le mate´riel d’embolisation visible dans l’arte`re bronchique droite, en arrie`re du tronc bronchique interme´diaire. Le calibre de la partie proximale du tronc bronchique droit paraissait diminue´ par rapport a` celui mesure´ avant embolisation.
3. Discussion Notre observation illustre un cas rare, chez un adolescent, d’he´moptysie massive lie´e a` une anastomose syste´mo-pulmonaire, d’origine tre`s probablement malformative, avec une e´volution favorable suite a` une embolisation arte´rielle bronchique. La difficulte´ chez l’enfant he´moptoı¨que est d’objectiver l’origine bronchique du saignement, d’e´valuer son retentissement et d’en trouver la cause. Dans le cas d’une he´moptysie massive, une prise en charge rapide est ne´cessaire. L’interrogatoire et l’examen doivent rechercher la premie`re cause d’he´moptysie de l’enfant : un processus infectieux (pneumonie ne´crosante, tuberculose, aspergillose, abce`s, bronchectasie) a` l’origine d’une destruction du parenchyme pulmonaire et d’une e´rosion des vaisseaux [1,2,4,5]. Il convient e´galement de rechercher une inhalation de corps e´tranger, une mucoviscidose, une cardiopathie, ou plus exceptionnellement une vascularite, une he´moside´rose pulmonaire, un processus ne´oplasique, une malformation vasculaire ou une cause iatroge`ne (aspirations bronchiques par exemple). Un he´mogramme et un bilan de coagulation
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Figure 1. Angiographie thoracique : a : hypertrophie de l’arte`re bronchique droite et arcades anastomotiques avec le re´seau arte´riel pulmonaire tre`s nettement hypertrophiques ; b : vaso-occlusion par microspires et occlusion comple`te.
doivent eˆtre rapidement re´alise´s, les pertes sanguines e´tant souvent sous-estime´es chez l’enfant qui a tendance a` de´glutir ses expectorations [1,2]. Initialement, l’urgence est au maintien d’une he´modynamique et d’une oxyge´nation [6]. Certaines e´quipes proposent un traitement par vasopressine intraveineuse (GlypressineW), afin de couvrir le de´lai d’organisation de l’arte´riographie ou traiter certaines he´moptysies de moyenne abondance, mais la posologie en est mal connue chez l’enfant (1 a` 2 ampoules de 1 mg par jour, jusqu’a` 4) et il existe des effets secondaires lie´s a` l’hypertension arte´rielle cause´e par la vasoconstriction diffuse [7]. La radiographie de thorax permet d’e´valuer la se´ve´rite´ et d’aider au diagnostic e´tiologique mais est normale dans 30 a` 50 % des cas [1,8,9]. Elle est donc couramment comple´te´e par un angio-scanner haute re´solution pour tenter de pre´ciser l’origine du saignement [8–10]. Si la cause de l’he´moptysie n’est pas identifie´e et que le saignement est massif ou re´current, une fibroscopie bronchique peut eˆtre discute´e. Cette exploration est controverse´e car sa contribution est variable (visibilite´ parfois modeste, saignement localise´ dans 49 a` 92,9 % des cas), sa re´alisation est difficile quand le patient est instable et elle peut avoir des effets de´le´te`res
He´moptysie massive
Figure 2. Algorithme de prise en charge de l’he´moptysie massive chez l’enfant.
(risque he´morragique avec traitements locaux vasoconstricteurs peu efficaces lors de saignement massif) [9–11]. Quand l’ensemble des investigations est ne´gatif ou si le saignement est re´current, une angiographie bronchique devient ne´cessaire. Elle permet d’identifier le vaisseau en cause puis de proposer une embolisation se´lective de celui-ci pour controˆler le saignement. L’extravasation de produit de contraste est un signe spe´cifique de saignement actif mais n’est observe´ que dans 3,6 a` 10,7 % des cas [11]. Les anomalies vasculaires en cause sont multiples, le plus souvent situe´es au niveau arte´riel bronchique (90–95 % des cas) [11–13]. Elles sont ge´ne´ralement dues au fait que, lors d’hypoxie alve´olaire, d’ische´mie arte´rielle pulmonaire, d’inflammation ou de fibrose pulmonaire, le re´seau arte´riel bronchique ou des vaisseaux syste´miques non bronchiques reprennent en charge le territoire fonctionnel alte´re´. Ce me´canisme pathologique a` l’origine d’arte`res a` haute pression et de shunts syste´mopulmonaires est la principale cause des he´moptysies [6,8,10,11]. A` l’angiographie, une arte`re bronchique hypertrophique et tortueuse, des zones d’hypervascularisation ou ne´ovascularisation, un shunt arte´riel ou veineux pulmonaire peuvent eˆtre visualise´s. De fac¸on plus exceptionnelle, une
malformation vasculaire a` type d’ane´vrysme de l’arte`re bronchique (diame`tre supe´rieur a` 2 mm) ou pulmonaire peut eˆtre observe´e, si l’exploration de la circulation pulmonaire est re´alise´e, ou encore un pseudoane´vrysme arte´riel pulmonaire ou une malformation arte´rioveineuse [11,12]. En cas d’e´chec de l’embolisation, dans de tre`s rares cas, une intervention chirurgicale peut eˆtre ne´cessaire pour re´se´quer la zone pathologique [1,11].
4. Conclusion L’anomalie identifie´e dans le cas de notre observation (anastomose entre une arte`re bronchique et le re´seau syste´mique pulmonaire), sans cause sous-jacente et gue´rie par occlusion avec des microspires, ne semble pas avoir e´te´ rapporte´e a` ce jour, probablement en raison d’un pronostic vital imme´diat extreˆmement pe´joratif. L’he´moptysie massive est rare chez l’enfant [1–3,14]. C’est une urgence the´rapeutique qui ne´cessite une prise en charge pluridisciplinaire telle que nous la proposons sur la fig. 2, au sein de laquelle l’embolisation arte´rielle bronchique est le traitement de premie`re intention.
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Archives de Pe´diatrie 2014;21:493-496
E. Gachelin et al.
De´claration d’inte´reˆts [7]
Les auteurs de´clarent ne pas avoir de conflits d’inte´reˆts en relation avec cet article.
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Re´fe´rences [10] [1] [2]
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